陳瑩,張敏,黃劍,肖喜玲,王雙
口吃的患病率約占總人口數的1%,終生發病率估計為5%或更高,世界衛生組織的《國際疾病分類與診療規范》中對于口吃的定義為:聲音、音節或單詞的頻繁重復或延長,或頻繁的猶豫或停頓,從而擾亂了正常的言語節奏[1],口吃主要癥狀包括言語流暢性的中斷、社交情感障礙及與之相關的伴隨癥狀,諸如眨眼、下巴抽搐等頭部或肢體的不自主運動[2]。
口吃細分為發展性口吃、神經源性口吃及精神源性口吃三類。其中發展性口吃是最常見的形式,占口吃病例的80%以上。發展性口吃是指兒童期發病, 到成人時仍不能恢復正常的一種以字或音的重復、拖長、停頓為特征的言語流暢性障礙。發展性口吃患者起病年齡為2~5歲,大約25%的兒童在長期內仍會存在口吃問題[3]。神經源性口吃通常繼發于神經系統相關疾病,例如腦外傷、腦卒中或其他原因所致腦損傷。精神源性口吃比較罕見,常常繼發于心理或精神創傷后或伴隨精神疾病史者,患者常常表現為快速重復起始的發音[4]。
發展性口吃常于幼年起病,嚴重影響相關人群的精神健康及生活社交水平,關于發展性口吃的治療是目前的研究重點及難點,雖然言語干預能顯著改善口吃相關癥狀,降低伴隨癥狀出現的頻率,增強言語自然度及流暢性,但言語療法需逆轉口吃者固化的發音及表達模式,導致其長期堅持困難,故目前在口吃治療方面,最棘手的當屬后續復發問題,口吃復發嚴重影響患者心理健康及治療配合度,進而影響預后,因此,如何預防口吃治療后復發具有非常重要的意義。物理療法通過激活或抑制特定腦區,刺激相關肌群等改善口吃癥狀,聯合言語性干預則可實現口吃療效的長期維持。本文通過檢索國內外相關文獻,對發展性口吃的物理療法研究現狀進行歸納總結,旨在為臨床治療提供新思路,進一步推動發展性口吃臨床治療規范化。
1.1 電刺激治療
1.1.1 直流電療法 經顱電刺激(transcranial direct current stimulation,tDCS)主要利用直流電刺激大腦皮層目標區域,調節大腦皮層神經元的興奮性和腦電波節律,以促進神經重塑和修復,其中電極的極性決定受刺激部位及其周圍神經元的興奮性,即陽性刺激可增強神經組織的興奮性,而陰性刺激具有抑制作用[5]。Chesters等[6]采用陽性直流電刺激發展性口吃者優勢半球下額葉皮質(電流強度為1mA),刺激同時涵蓋腹側感覺運動區及運動前皮層,刺激期間聯合節奏法干預,相較于對照假刺激組而言,干預后1周,在閱讀及對話情景中口吃卡頓比例顯著下降,且閱讀任務的降低幅度明顯大于對話任務,干預后6周,流暢性的改善在閱讀任務中得以維持,而對話任務中的流暢性水平返回基線值,干預后1周及干預后6周口吃嚴重程度均較對照組改善,提示陽性經顱直流電刺激可增強皮質興奮性,促進額葉語言網絡的可塑性,改善運動學習功能,從而產生持久的流暢性改善,然而,任務的可變性很可能意味著突觸功能的變化,在這種情況下,陽極tDCS雖不會擾亂參與對話過程的神經系統,也不會導致言語流暢性的改變[7]。Yada等[8]分別研究陽性及陰性電刺激(刺激強度2 mA)優勢半球側下額葉皮質、顳葉皮質及其非優勢半球側相對應區域對于發展性口吃的作用,結果在刺激部位和極性的組合中,出現高度選擇性效應,即僅在非優勢半球下額葉皮質的陰極刺激可顯著降低口吃頻率及嚴重程度,提示陰性刺激可直接抑制非優勢半球下額葉皮質的過度激活,并且間接調制與其相關的語音運動控制區的活動來提高口吃患者的語音流暢度。Garnett等[9]對發展性口吃者優勢半球輔助運動區(supplementary motor area,SMA)進行陽性電刺激(1.5mA),刺激過程中同時輔以節拍器干預,以探索其對言語流暢度及大腦活動的影響,結果并未發現干預組和假刺激組在大腦活動或語言流暢度方面的顯著差異,但研究發現,陽性刺激優勢半球SMA,弱化非優勢側中央后回的過度激活及其與口吃嚴重程度之間的正相關關系,研究表明,盡管SMA在基底節丘腦皮質網絡中起著關鍵作用,并且與殼核以及下額葉皮質有著重要的纖維聯系,但SMA可能不是電刺激目標的理想選擇,未來的研究需要更大的樣本量和更密集的刺激傳遞,以進一步了解tDCS對大腦活動和語言流暢度的影響。
經顱直流電刺激無創,操作方便,臨床上應用較廣泛,且目前對于經顱直流電的研究未出現嚴重副作用,然而,還需要進一步研究明確tDCS聯合言語流暢性干預所致的持續流利性改善背后的神經變化、電刺激的最佳參數及其局限性[6]。
1.1.2 神經肌肉電刺激療法(transcutaneous electrical nerve stimulation,TENS) TENS通過交流電(頻率為10Hz)刺激相應區域的慢肌纖維,降低相關肌群的等長收縮張力,同時激活中樞神經系統中的感覺和運動神經核團及大腦皮層,可顯著改善口吃相關癥狀[10]。Merlo等[11]將神經肌肉電刺激應用于伴有口面部疾病的發展性口吃患者,主要刺激面部下三分之一區域、下頜下區、頸后部及肩胛帶肌群,結果干預后患者的口吃頻率、最長卡頓持續時間及語速均較假刺激組明顯改善,提示TENS干預對口吃伴特定肌張力障礙者具有潛在益處,然而,后續需要進一步研究明確電流頻率及作用位點對療效的影響。
1.1.3 深部腦刺激療法 深部腦刺激主要通過刺激丘腦相應核團,釋放過度抑制的前額葉基底神經節投射,可顯著改善運動功能[12]。Maguire等[13]對一名發展性口吃伴原發性震顫者,電刺激其丘腦的左腹側中間核(其中電刺激器坐標為:前、后連合中點左側11.4 mm、后方4.2 mm、下方0mm,電流強度為2.40mA,頻率為184Hz),最終該患者的口吃癥狀及原發性震顫均得以緩解,表明丘腦底核刺激通過增強前額葉-基底神經節投射,改善運動功能。然而,刺激丘腦底核釋放過度抑制的丘腦皮層投射可能引起運動皮層和小腦運動投射區的額外激活,導致參與言語執行和矯正過程的相關腦區功能失衡,進一步加重口吃相關癥狀,且刺激電極放置部位及相關參數差異亦影響干預效果,因此對于深部腦刺激的詳細機制、具體參數及安全性有效性需要進一步研究以明確[14]。
1.2 磁刺激治療(transcranial magnetic stimulation,TMS)
TMS是一種基于腦內電場電磁感應原理的神經刺激和神經調節技術,其中磁場的大小和密度足以使神經元產生去極化反應,重復施加TMS脈沖可根據刺激參數的變化調節皮層興奮性,提示TMS的治療潛力[15]。Mejías等[16]采用雙側輔助運動區磁刺激(頻率為10 Hz)治療發展性口吃,結果5次干預后,治療組的卡頓比例及口吃嚴重程度均顯著下降,且在之后的治療中,言語流利度得以保持,表明雙側SMA區域磁刺激可調節雙側大腦半球皮層通路功能,促使其正常化,從而改善口吃相關癥狀[17-19]。
1.3 生物反饋治療
1.3.1 肌電生物反饋療法 肌電生物反饋旨在訓練受試者對于發音相關肌肉緊張度的感知,降低肌肉緊張度,以期實現受試者發音時相關肌肉的良好控制。Hanna等[20]將肌電生物反饋應用于一名伴喉部及面部肌肉緊張的發展性口吃患者,電極位置為甲狀腺隆起上方約1cm,前正中線兩側2cm處,結果發現患者卡頓比例明顯下降,提示肌電生物反饋通過降低喉部肌肉張力間接緩解口吃相關癥狀。后續研究進一步將肌電生物反饋應用于發展性口吃者其他部位,包括眼輪匝肌、顴肌、口角提肌、降口角肌及口輪匝肌,其中肌電刺激強度因人而異,原則為觸發相關肌肉收縮,但未引起明顯不適,結果治療組的口吃音節數、口吃頻率及言語自然度較對照組明顯改善,在后續為期1年的隨訪中,語言自然度有所提高,雖然口吃頻率及卡頓比例稍有上升,但相較于干預后即刻,差異無統計學意義,提示肌電生物反饋作為口吃輔助療法的前景[21]。然而,還需要后續研究明確電極放置部位、刺激強度等對療效的影響。
1.3.2 視覺反饋療法 視覺反饋即采用數字信號處理器,通過將頭面部各發音器官發出的視頻信號進行即時或延遲處理(即第二語音信號)通過視覺的形式反饋給受試者,受試者從中提取發音時的相關線索,從視覺反饋中感知外部節奏提示并激活聽覺皮層,進而導致其語音傳出過程的監測增加,進而影響正在進行的語音產生行為[22],最終減少口吃頻率。近期有研究比較了不同視覺反饋條件(0ms,50ms延遲,200ms延遲,400ms延遲)及語速對口吃頻率的影響,發現不同視覺反饋條件下觀察組的口吃頻率均較空白對照組降低,與語速無關,且延遲視覺反饋條件下口吃頻率的改善較即時視覺反饋顯著,但在各延遲條件之間,口吃頻率的降低沒有顯著差異[23],表明視覺反饋對口吃頻率降低的效果顯著,且與語速無關,提示視覺反饋可作為發展性口吃者癥狀改善的治療選擇之一,進一步的研究需要評估頭面部及單純唇反饋對口吃的影響[24]。
1.3.3 聽覺反饋干預療法 聽覺反饋干預療法主要利用數字信號處理器對受試者語音產生二次加工(涉及時間和頻率改變),整合后的語音信息傳回受試者耳中,通過提供一個外源性的時間線索減輕發展性口吃者的感知覺及聽覺缺陷,對其言語加工過程中異常的時間激活模式進行代償,從而改善言語加工的激活模式,以起到口吃矯正作用[25]。①延遲聽覺反饋(delayed auditory feedback,DAF):Kalinowski等[26]研究不同聽覺反饋延遲時間(0、25、50和75ms)及語速對言語的影響,結果DAF各延遲條件在不改變語速的情況下顯著降低口吃頻率,且在50ms延遲時言語流暢度改善最明顯,故將50ms的時間延遲設置定義為“最大流暢性增強所需的最小延遲”,提示DAF作為言語流暢性增強治療的價值。對DAF干預后進行的為期3個月的隨訪進一步表明,DAF裝置是在治療環境之外獲得流暢性的有效手段,作為口吃的輔助療法,或許可以解決遺留的口吃高復發率問題[27]。②頻率改變聽覺反饋(frequency-shifted auditory feedback,FAF):對FAF不同頻率偏移條件(即音頻分別提高半個八度、一個八度及降低半個八度、一個八度)對口吃影響的研究指出FAF組內各偏移條件之間的差異無統計學意義[28],后其又將間歇性FAF應用于臨床以驗證其有效性,其中FAF僅在閱讀文本由難至易及由易至難兩個文本節點下啟動或關閉,頻率偏移設置為下移半個八度,結果FAF對閱讀時間沒有任何影響,但與對照組相比,言語流利度及口吃癥狀明顯改善,表明任務難度和反饋條件之間沒有任何交互作用,即FAF對容易和困難的任務同樣有效,因此FAF可用于言語流利度的誘導,并潛在地建立流利的長期效應[29]。
1.3.4 噪聲掩蔽聽覺反饋(noise masking auditory feedback,MAF) 噪聲是一種不規則、隨機的音頻信號,常見的噪聲根據頻譜可分為白噪聲和粉紅噪聲,其中前者是指聲頻(0~20KHz)在人耳聽力可接受范圍內,且強度大致均勻;后者是指處于中低頻段且不斷衰減的音頻信號。MAF主要通過外部引入的噪聲對經空氣傳導的語音信號進行衰減式處理,最終抑制過度激活的聽覺感知系統,矯正發展性口吃相關癥狀[30]。Ingham等[31]的研究發現90~100分貝的白噪聲可部分掩蔽受試者聲音信號,減少口吃相關事件的發生及言語不流暢現象,目前對于MAF改善發展性口吃的研究主要集中于白噪聲,粉紅噪聲的作用需進一步研究以明確。
針刺治療通過刺激身體經絡和通路中的電能流動,平衡身體內的能量,從而減輕壓力和焦慮,間接減少口吃相關癥狀。Craig等[32]將傳統針刺治療應用于2名發展性口吃患者,分別針刺通里穴(位于前臂掌側,尺側腕屈肌腱的橈側緣,腕橫紋上1寸),天突穴(胸骨上窩中央),廉泉穴(頸部前正中線上,喉結上緣,舌骨上緣凹陷處),結果在干預后及后續的隨訪過程中,患者的口吃頻率、語速、言語自然度及焦慮水平均未見明顯改善,提示傳統針灸對于改善發展性口吃相關癥狀方面的局限性,然而后續可能需要增大樣本量及對其他穴位進行評估以明確傳統針刺對于發展性口吃的作用。Shafiei等[33]首次將激光針灸應用于發展性口吃者,其中設置激光輸出功率為1/3J(13J/cm2),期間結合言語干預,結果相較于對照組而言,激光針灸組的口吃音節占比及語速在治療后即刻下降明顯,且在后續為期3個月的隨訪過程中,療效得以維持,提示激光針灸結合語言療法治療口吃,可縮短療程,提高療效可靠性,防止口吃復發,目前激光針灸的療效、具體刺激部位及相關機制仍待進一步研究明確。
發展性口吃作為一種言語及表達障礙,嚴重影響患者日常生活及精神心理健康,在發展性口吃治療期間,最困擾的當屬后續復發問題,物理療法作為發展性口吃相關治療的輔助,起到鞏固療效及長期維持的作用,然而,目前對于發展性口吃的起病機制及治療方案尚缺乏統一意見,因此需進一步完善相關研究以規范口吃治療體系。