脛骨遠端骨巨細胞瘤手術術式的選擇 12 例報告并文獻復習

徐明 王豐 于秀淳 胡永成 張國川 鄭凱

骨巨細胞瘤 (giant cell tumor of bone，GCT) 是臨床上常見的呈侵襲性生長、中間性質的原發骨腫瘤，好發生于青壯年，20～40 歲為發病高峰。GCT 的手術治療分為三類：刮除術、切刮術和整塊切除術[1]，治療方式的選擇要依據 GCT 的生物學行為。骨巨細胞瘤協作組 (giant cell tumor of china，GTOC) 研究發現不同部位的 GCT 生物學行為有所不同，治療方式也會相應不同。橈骨遠端 GCT 刮除術后復發率較高，GTOC 回顧性分析 48 例橈骨遠端 GCT，總體復發率在 30%，文獻報道腫瘤刮除后復發率在 25%～89% 之間[2]，對于 Campanacci Ⅲ 級的患者應用整塊切除腓骨移植，可以將復發率降低至 8.3%[3]。肱骨近端 GCT 刮除術后復發率為 7.1%，刮除術后上肢功能明顯優于整塊切除，建議盡可能選擇廣泛的刮除術治療肱骨近端 GCT[4]。股骨近端 GCT 發生病理性骨折的風險高，刮除術后復發率為 9.5%，對 Campanacci Ⅲ 級的患者建議整塊切除重 建[5]。回顧性分析 410 例膝關節周圍 GCT，刮除術復發率為 53.4%，切刮術復發率為 27.6%，整塊切除術復發率為 4.9%，總的局部復發率為 23.4%[1]。影響膝關節周圍 GCT 局部復發的因素較多，采用循證醫學方法，結合專家意見共識，建立膝關節周圍 GCT 評分系統從而制訂最佳手術方案[6]。因此研究不同部位 GCT 的特點很有必要。

脛骨遠端 GCT 發病率低，Campanacci 等[7]回顧性分析了意大利 Rizzoli 骨腫瘤中心 1913～1983 年收治的 327 例 GCT 患者，20 例位于脛骨遠端，占 6.1%。牛曉輝等[8]對 621 例肢體 GCT 進行統計，僅有 14 例發生在脛骨遠端，占 2.3%。脛骨遠端是下脛腓關節和踝關節的組成部分，具有獨特的解剖特點：周圍肌肉覆蓋薄弱，骨膜外肌腱多、血運差。如果腫瘤位于脛骨遠端外側，由于腓骨的阻擋，行腫瘤刮除術時會影響腫瘤的顯露，導致復發率增高。如果行脛骨遠端整塊切除術，需要術后提供一個無痛、能為行走提供足夠穩定性的踝關節，手術難度大[9]。目前常用的手術方法有保留踝關節的腫瘤刮除或切刮術[10-12]、整塊切除踝關節融合術[13-17]。 AlSulaimani 等[10]回顧了加拿大 6 個主要骨腫瘤中心治療的 31 例脛骨遠端 GCT 患者，是目前檢索到相關文獻中病例最多的報道。31 例中，22 例行刮除術，9 例行切刮術，9 例發生局部復發，局部復發率為 29%，MSTS 平均 91%。在有關整塊切除踝關節融合的文獻中，13 例行整塊切除、骨搬運、踝關節融合術[13-14]，術后均無復發，但術后功能較差，MSTS 平均 26.97%；6 例應用自體骨或滅活骨移植踝關節融合術[15-17]，其中 1 例術后 9 個月復發，MSTS 平均 77%。但如何制訂脛骨遠端 GCT 手術方式選擇策略，目前尚無明確的標準。

對三家骨腫瘤治療中心治療的 12 例脛骨遠端 GCT 患者進行回顧分析并復習文獻 61 例，對脛骨遠端 GCT 的治療方式、預后、術后并發癥及肢體功能等方面進行系統分析。目的是：(1) 總結多中心脛骨遠端 GCT 治療方法、復發率、并發癥及術后功能；(2) 通過系統文獻綜述，比較不同手術方式的復發率及術后功能；(3) 探討脛骨遠端 GCT 手術方式選擇的策略。

資料與方法

一、納入標準與排除標準

1. 納入標準：(1) 2000 年 1 月至 2017 年 12 月，解放軍第 960 醫院、天津醫院、河北醫科大學第三醫院 3 家醫院所收治的脛骨遠端 GCT 患者； (2) 經病理診斷明確的脛骨遠端 GCT 患者；(3) 接受手術治療的患者；(4) 隨訪資料完整者。

2. 排除標準：(1) 非手術治療者；(2) 隨訪不足 24 個月者；(3) 資料不完整者。

二、一般資料

本研究共納入 12 例。男 4 例，女 8 例，年齡 20～64 歲，平均 34 歲。初診時原發 11 例，復發 1 例。Campanacci GCT 影像學分級：Ⅱ 級 (骨皮質有破壞，呈膨脹性改變，但未形成軟組織腫塊) 5 例，Ⅲ 級 (骨皮質破壞，有軟組織腫塊形成) 7 例。

三、手術方法

GCT 的手術分為：刮除術、切刮術、整塊切除術[1]三類。其它輔助措施有：(1) 為修復骨缺損的措施，如：植入自體骨、同種異體骨或骨水泥；鋼板內固定、人工假體置換等；(2) 為降低局部復發率對腫瘤瘤壁的處理措施，包括物理措施 (如磨鉆、微波、電刀燒灼、脈沖沖洗等)、化學性輔助措施 (如苯酚、氯化鋅等)。

1. 手術策略：手術治療的目的是在徹底清除腫瘤組織的前提下，盡可能保留自身關節、恢復肢體功能[18]。目前尚無明確的標準指導脛骨遠端 GCT 手術方案的選擇，根據 GTOC 制訂的膝關節 GCT 評分系統[6]，決定手術方式的主要影響因素有 4 項指標：(1) 是否存在病理性骨折；(2) 皮質骨破壞情況；(3) 腫瘤大小；(4) 軟骨下骨和關節軟骨受 損情況。脛骨遠端 GCT 手術策略同樣依據以上 4 項指標。

2. 刮除術：(1) 手術適應證：無病理性骨折或關節內骨折，腫瘤位于髓腔內，皮質無破壞或輕度骨質破壞，沒有形成明顯軟組織腫塊，關節面無腫瘤突破，為 Campanacci Ⅰ、Ⅱ 級；(2) 手術方法：脛骨遠端電鉆擴大開窗充分顯露，保護周圍軟組織不受侵犯，刮除腫瘤組織至正常骨質。刮除腫瘤后瘤腔內可植入自體骨或同種異體骨，亦可填充骨水泥，視骨缺損情況決定是否應用內固定 (圖 1)。

圖1 脛骨遠端 GCT 行腫瘤刮除術示意圖 a：腫瘤位于髓腔內，皮質無破壞，沒有形成明顯軟組織腫塊，為 Campanacci Ⅰ 級；b：皮質骨擴大開窗，行腫瘤刮除術；c：瘤腔內植入自體骨或同種異體骨，開窗的皮質骨刮除腫瘤后，再次植入，覆蓋皮質缺損區Fig.1 Schematic diagram of distal tibial GCT curettage a: The tumor was located in the medullary cavity with no cortex destruction or obvious soft tissue mass, Campanacci grade Ⅰ; b: The cortical bone was expanded and the tumor tissue was removed; c: Autogenous bone or allogeneic bone was implanted into the tumor cavity; the fenestrated cortical bone was implanted again to cover the cortical defect area after tumor removal

本組 12 例，5 例行刮除術，均為 Campanacci Ⅱ 級，占 42%。骨水泥填充 3 例 (其中 1 例聯合鋼板內固定)，自體骨植入 1 例，同種異體骨植入 1 例。對腫瘤瘤壁的處理措施：5 例均用電刀燒灼、脈沖沖洗瘤壁，其中 1 例應用微波滅活腫瘤及磨鉆磨除松質骨。

3. 切刮術：(1) 手術適應證：腫瘤體積較大，皮質骨破壞且形成軟組織腫塊，為 Campanacci Ⅲ 級，但關節面尚未被破壞；(2) 手術方法：于軟組織腫塊邊緣銳性分離周圍正常組織，將軟組織腫塊及部分皮質骨一并切除，徹底刮除瘤腔內的腫瘤組織，注意保護周圍軟組織，防止腫瘤污染。采用物理或化學方法處理瘤壁，降低復發率。瘤腔內填充骨水泥，亦可植入自體骨或異體骨，如骨缺損較大，需要聯合應用內固定 (圖 2)。切刮術與刮除術的本質差別在于切刮術的無瘤原則要高于刮除術，術中需要將軟組織腫塊邊緣外正常組織切除，防止腫瘤復發。刮除術的患者腫瘤尚未突破骨皮質形成軟組織腫塊，骨的間室尚未破壞，可以在骨皮質內刮除腫瘤。

圖2 脛骨遠端 GCT 行腫瘤切刮術示意圖 a：骨質部分破壞、軟組織腫塊形成，脛骨遠端關節面尚未破壞；b：切除軟組織腫塊及部分皮質骨，徹底刮除腫瘤組織；c：行脛骨遠端瘤腔內骨水泥填充、內固定術Fig.2 Schematic diagram of distal tibial GCT excision and curettage a: Partial destruction of the bone, soft tissue mass and intact distal tibial articular surface; b: The soft tissue mass and part of the cortical bone were removed, and the tumor tissue was completely scraped; c: Bone cement filling and internal fixation were performed in the distal tibial tumor cavity

本組 12 例，6 例行切刮術，均為 Campanacci Ⅲ 級，占 50%。骨水泥填充 4 例 (其中 3 例聯合鋼板內固定，1 例螺釘內固定)，自體骨植入 2 例 (其中 1 例聯合鋼板內固定)。對腫瘤瘤壁的處理措施： 6 例均用電刀燒灼、脈沖沖洗瘤壁，其中 1 例應用苯酚滅活瘤壁，1 例應用微波滅活腫瘤。

4. 整塊切除術：(1) 手術適應證：骨質破壞嚴重、脛骨遠端關節面破壞、腫瘤多次復發踝關節無法保留或復雜病理性骨折；(2) 手術方法：行脛骨遠端腫瘤邊緣切除，包括腫瘤邊緣正常的軟組織和骨組織，切除后骨缺損處行植骨鋼板內固定踝關節融合術，盡可能保留距下關節 (圖 3)。

圖3 脛骨遠端 GCT 行腫瘤切除踝關節融合術示意圖 a：骨質破壞嚴重、軟組織腫塊形成，脛骨遠端關節面破壞；b：行脛骨遠端整塊切除、植骨、接骨板內固定、踝關節融合術；c：側位可見接骨板固定于距骨，保留距下關節Fig.3 Schematic diagram of distal tibial GCT tumor resection and ankle arthrodesis a: Severe bone destruction, soft tissue mass and distal tibial articular surface destruction; b: En block removal, bone grafting, plate fixation and ankle arthrodesis were performed; c: In the lateral view, the plate was fixed to the talus and the subtalar joint was preserved

本組僅有 1 例初次手術采用整塊切除術，重建方式為自體腓骨髂骨植骨、可吸收螺釘固定、踝 關節融合。另 1 例因兩次腫瘤刮除術后均復發，遂行腫瘤整塊切除、腓骨移植、螺釘固定、踝關節融合術。

四、觀察指標

1. 隨訪情況：術后 1～5 年，每 6 個月門診隨訪 1 次；從第 6 年開始，每年隨訪 1 次。每次隨訪進行局部體格檢查，肢體功能評分；病變部位 X 線片及 CT 檢查，MR 檢查觀察關節軟骨退變情況；肺部 CT 檢查。

2. 腫瘤學結果：隨訪過程中，通過局部體格檢查，觀察局部有無腫塊及壓痛。動態觀察病變部位 X 線片及 CT 檢查，及時發現局部溶骨性破壞，如隨時間進展，考慮復發可能性大，入院后明確診斷，進一步治療。通過肺部 CT 檢查，明確是否肺轉移。

3. 術后并發癥：術后并發癥是由于手術操作而引起的組織器官的損傷、功能障礙等，包括近期并發癥，如：切口感染不愈合、術后出血、靜脈血栓等；遠期并發癥，如：踝關節疼痛功能受限、病理性骨折等。

4. 國際骨與軟組織腫瘤協會 (Musculoskeletal Tumor Society，MSTS) 功能評價：采用 MSTS 1993 功能評分對患者術后功能進行評價[19]。該評分系統共分 6 項：下肢評分包括疼痛、功能、情感接受、支撐、行走及步態，其中每項評分滿分為 5 分，共 30 分。將每項的實際得分除以滿分，得到最終的百分比比值結果。每次隨訪時均行 MSTS 1993 功能評分，匯總后取平均值。

文獻資料

一、文獻納入標準及排除標準

1. 納入標準：(1) 研究對象：脛骨遠端 GCT；(2) 干預措施：手術治療且每例患者均有詳細的手術方法；(3) 觀察指標：患者術后并發癥、復發情況及肢體功能，有明確的隨訪時間及隨訪時間 ≥ 12 個月；(4) 研究類型：回顧性研究及個案報道。

2. 排除標準：(1) 僅報道了數量，沒有詳細介紹治療方法及結果；(2) 重復報道的病例；(3) 缺少隨訪資料。

二、檢索策略

英文檢索數據庫：PubMed 數據庫以及 OVID Full Text，EBSCOhost，Elsevier，SpringLink，ProQuest 外文全文數據庫，英文檢索表達式：(“bone neoplasms”OR“tumor”OR“giant cell tumors”) AND (“distal tibia”OR“lower end of tibia”or“ankle”)。采用主題詞和自由詞聯合的檢索策略，并手工檢索部分相關文獻。中文檢索數據庫：中國知網，萬方數據及維普期刊數據庫，中文檢索表達式：(腫瘤 or 骨巨細胞瘤) and (脛骨遠端 or 脛骨下端 or 踝關節)。文獻發表時間 1979 年 1 月至 2018 年 12 月。

初檢到 61 篇文獻，對每 1 篇文獻及參考文獻進行閱讀，手工檢索有意義的參考文獻，以補充獲取相關文獻。按照文獻的納入和排除標準，最終納入 13 篇英文文獻[10-17,20-24]，中文文獻 0 篇。未發現隨機及半隨機對照研究，本研究中的文獻系統綜述均為回顧性研究和個案報告。

三、研究內容

文獻分析指標包括：(1) 一般情況：即統計文獻中脛骨遠端 GCT 發病例數、性別、年齡以及 Campanacci 分級情況，統計詳細的手術方法及例數；(2) 手術療效：即統計術后腫瘤復發、術后并發癥及后續治療情況，統計術后 MSTS 評分；(3) 療效比較：即比較腫瘤刮除和整塊切除兩種手術方式術后復發率、肢體功能是否存在差異。

四、研究方法

依據分析內容，將最終納入分析的 13 篇文獻中每例患者的資料錄入表格，對于缺少某一項或者幾項的患者，給予標記空缺；然后統計患者的一般情況，對不同治療方式的療效進行統計分析。

五、統計學處理

應用 SPSS 19.0 (SPSS 公司，美國) 統計軟件進行數據分析，采用χ2檢驗對不同治療組間的復發率進行比較，采用兩個獨立樣本的非參數 Mann-WhitneyU檢驗比較兩組間術后功能。檢驗水準 α 值取雙側 0.05。

結 果

一、隨訪情況

截至 2019 年 9 月，12 例脛骨遠端 GCT 患者隨訪時間 28～177 個月，平均 94 個月，中位隨訪 90 個月，無肺轉移及死亡患者。

二、腫瘤學結果

初次行刮除術及切刮術的 11 例中，3 例 (27.2%) 局部復發。另 1 例初次行整塊切除術，術后無復發。復發的 3 例患者中，解放軍第 960 醫院 2 例 (2 / 5)、天津醫院 1 例 (1 / 3)、河北醫科大學第三醫院 0 例 (0 / 4)，三所醫院的復發率差異無統計學意義；復發的 3 例均為 Campanacci Ⅲ 級，平均術后復發時間為 31 個月，其中有 2 例術后多次復發，最終 1 例行腫瘤整塊切除術，1 例行截肢術。

三、術后并發癥

1 例行石膏固定，術后 2 周出現足跟壓瘡，給予更換石膏，半年后足跟皮膚壞死區愈合。1 例術后皮下積液切口不愈合，給予二次局部清創縫合后切口愈合。

四、MSTS 功能評價

12 例每次隨訪時均行 MSTS 功能評分，匯總后取平均值。12 例 MSTS 評分 43.3%～100.0%，平均 88.1%。其中 1 例截肢術患者評分為 43.3%，2 例踝關節融合術患者平均評分為 73.3%，9 例非踝關節融合術患者平均評分為 96.3%。

五、典型病例

例 1，女，46 歲。2002 年 3 月，在外院行右脛骨 GCT 刮除植骨術，術后 30 個月復發 (圖 4a)。2004 年 12 月 30 日，在我院首次手術行腫瘤切刮術，瘤腔苯酚滅活、植自體骨；術后 52 個月局部復發，局部軟組織腫塊形成 (圖 4b)。2009 年 4 月 29 日，行腫瘤刮除、骨水泥填充、鋼板內固定術 (圖 4c)；術后 49 個月再次復發 (圖 4d)，2013 年 5 月 30 日，行腫瘤整塊切除、腓骨植骨、螺釘固定、踝關節融合術 (圖 4e)。隨訪截至 2019 年 9 月，局部無復發 (圖 4f～j)。

圖4 例 1，女，46 歲，右脛骨遠端 GCT a、b：脛骨遠端 GCT 刮除植骨術后 2 年半，復查 X 線片可見骨皮質破壞，軟組織腫塊形成 (箭頭處)，植骨區溶骨性破壞；c、d：在我科行刮除植骨術后 52 個月，復查 X 線片示植骨區骨質破壞，腫瘤復發部位位于脛骨前內側，軟組織腫塊形成，周圍有骨性包殼；e、f：再次行腫瘤刮除、骨水泥填充、鋼板內固定術，術中顯露軟組織腫塊，將其連同周圍皮質一并切除，術后 4 天復查 X 線片示骨水泥填充滿意，鋼板位置良好；g、h：術后 49 個月復查 X 線片示脛骨后方及靠近關節軟骨處髓腔內溶骨性改變 (箭頭處)，復發部位位于骨水泥的深面，考慮為手術殘留；i、j：再次行腫瘤整塊切除、腓骨植骨、螺釘固定、踝關節融合術，術中保留內踝部分脛骨，術后 X 線片示踝關節融合良好，螺釘固定牢靠Fig.4 Case 1, a 46-year-old female with GCT of the right distal tibia a - b: Two and a half years after curettage and grafting of GCT in the distal tibia, reexamination X-ray film showed cortical destruction, soft tissue mass (arrow), and lytic destruction at the site of the graft; c - d: Fiftytwo months after curettage and bone grafting, reexamination X-ray film showed bone destruction in the bone grafting area, tumor recurrence in the anteromedial tibia, soft tissue mass and surrounding bony envelope; e - f: Tumor curettage, bone cement filling, and plate internal fixation were performed again; the soft tissue mass was exposed during the operation, which was removed together with the surrounding cortex; X-ray reexamination 4 days after the operation showed that the bone cement filling was satisfactory and the plate was in good position; g - h: X-ray image 49 months postoperatively showed osteolytic changes in the medullary space behind the tibia and near the articular cartilage (arrow); the recurrence site was deep in the bone cement and was considered as surgical residue; i - j: En-bloc resection, fibular bone grafting, screw fixation and ankle arthrodesis were performed again, and the medial malleolus part of the tibia was preserved during the operation; Postoperative X-ray films showed good ankle joint fusion and solid screw fixation

例 2，男，28 歲，右脛骨遠端 GCT (圖 5a)。2013 年 3 月 2 日，在我科行腫瘤切刮術、自體腓骨植骨、鋼板內固定、踝關節融合 (圖 5b)，術后 19 個月局部復發 (圖 5c)； 2014 年 10 月 10 日再次，行腫瘤刮除、微波滅活、骨水泥填充術 (圖 5d)；術后 14 個月再次復發 (圖 5d)，因軟組織腫塊大，骨質破壞嚴重、軟組織難以覆蓋創面；2015 年 12 月 18 日，行小腿中段截肢術 (圖 5e～j)。

圖5 例 6，男，28 歲，右脛骨遠端 GCT a、b：術前 X 線片示右脛骨遠端內側呈溶骨性改變，骨皮質明顯膨脹變薄，脛骨軟骨下骨破壞；c、d：行腫瘤切刮術、自體腓骨植骨、鋼板內固定、踝關節融合，術中切除膨脹變薄的脛骨，刮除髓腔內腫瘤組織，術后 X 線片示植骨充分，內固定牢靠；e、f：術后 12 個月復查 X 線片示原植骨區呈溶骨性破壞，腫瘤復發，考慮復發原因為腫瘤殘留；g、h：再次行腫瘤刮除、微波滅活、骨水泥填充術，術中保留原內固定，切除前方軟組織腫塊，術后 X 線片示骨水泥填充滿意；i、j：術后 14 個月 X 線片示脛骨遠端前方巨大軟組織腫塊，骨質破壞嚴重、軟組織難以覆蓋創面，行小腿中段截肢術Fig.5 Case 6, a 28-year-old male with GCT of the right distal tibia a - b: Preoperative radiographs showed osteolytic changes in the distal medial part of the right tibia, marked expansion and thinning of the bone cortex, and destruction of the subchondral bone of the tibia; c - d: Tumor curettage, autogenous fibular bone grafting, plate internal fixation and ankle joint fusion were performed; The expanded and thinned tibia was removed intraoperatively, and the tumor tissue in the medullary cavity was scraped; Postoperative X-ray films showed that the bone graft was sufficient and the internal fixation was reliable; e - f: X-ray film 12 months after the operation showed osteolytic destruction of the original bone graft and tumor recurrence, which was considered as residual tumor; g - h: Tumor curettage, microwave inactivation and bone cement filling were performed again; the original internal fixation was retained during the operation, and the anterior soft tissue mass was removed; postoperative X-ray films showed that bone cement filling was satisfactory; i - j: X-ray image 14 months after surgery showed a large soft tissue mass in front of the distal tibia; the bone was severely damaged and soft tissue could hardly cover the wound; the middle leg amputation was performed

例 3，女，28 歲，右脛骨遠端 GCT (圖 6a)。2016 年 9 月 14 日，行右脛骨 GCT 切刮術、骨水泥填充、鋼板內固定；術后 29 個月生育后出現局部復發 (圖 6b)，并出現肺轉移；2019 年 2 月 12 日，再次行腫瘤局部刮除術 (圖 6c)，并應用地舒單抗治療；隨訪截至 2019 年 9 月，局部無復發，肺部轉移灶鈣化 (圖 6d)。

圖6 例 11，女，28 歲，右脛骨遠端骨巨細胞瘤 a、b：術前 X 線片示腫瘤位于脛骨遠端后內側，骨皮質破壞；c：行腫瘤切刮術、骨水泥填充、鋼板內固定，術后 29 個月復查 X 線片示脛骨髓腔內、骨水泥外側有溶骨性破壞，復發部位位于殘留的脛骨髓腔內的松質骨，考慮復發原因為腫瘤殘留；d：再次行腫瘤局部刮除、骨水泥局部填充術，術后 X 線片示骨水泥填充良好Fig.6 Case 11, a 28-year-old female with GCT of the right distal tibia a - b: Preoperative radiographs showed posterior medial tumor, and the cortical bone was destroyed; c: Tumor curettage, bone cement filling, and plate internal fixation were performed; X-ray films 29 months after surgery showed osteolytic destruction in the medullary cavity of the tibia and outside the bone cement; the recurrence site located in the cancellous bone in the remaining medullary cavity of the tibia (arrow) was considered as residual tumor; d: Local curettage of the tumor and local filling of bone cement were performed again; postoperative X-ray films showed that the bone cement filling was good

六、文獻檢索結果

1. 一般情況：13 篇文獻報告 61 例，男 24 例，女 28 例，另 9 例性別未描述。年齡 25～50 歲，平均 33 歲，另 8 例年齡未描述。Campanacci 分級：Ⅰ 級 3 例，Ⅱ 級 22 例，Ⅲ 級 26 例，10 例未描述。

腫瘤刮除術 24 例、切刮術 13 例 (植骨術 23 例，骨水泥填充 11 例，單純刮除 + 外固定架固定 1 例，刮除 + 異體骨移植 + 髓內針 + 踝關節融合術 1 例，刮除 + 鉭金屬植入 + 植骨 + 踝關節融合術 1 例)。整塊切除術 24 例 (整塊切除 + 骨搬運 + 踝關節融合術 13 例，自體骨或滅活骨移植踝關節融合 6 例，假體置換 5 例)。處理瘤壁的輔助措施有：苯酚 4 例，過氧化氫 3 例，液氮 1 例。

2. 手術療效：文獻報告的 61 例，隨訪 12～ 229 個月，平均 93 個月，其中 AlSulaimani 等[10]報道了 31 例中，行刮除術 22 例，有 5 例復發；行切刮術 9 例，有 4 例復發。9 例復發患者全部再次刮除 (骨水泥填充 8 例，顆粒異體骨 1 例)，1 例附加放療；其中 3 例再次復發，再次刮除，2 例骨水泥填充 (1 例附加放療)，1 例軟組織復發，單純切除；其中 1 例 3 次復發，再次刮除異體骨填充。Saglik 等[16]報道了 2 例行整塊切除、自體腓骨移植、內固定踝關節融合術，其中 1 例局部軟組織復發，行局部腫瘤切除術。另外 11 篇文獻均無復發患者。

Moore 等[11]對 1 例應用髓內針行踝關節植骨融合術，術后因跟骨疼痛，取出髓內針。Saglik 等[16]1 例行整塊切除、自體腓骨移植、鋼板內固定踝關節融合的患者術后 4 個月扭傷后骨折，再次內固定。Ajit Singh 等[22]對 4 例行整塊切除假體置換術，1 例術后 2 年出現深部感染合并松動，但患者拒絕翻修。1 例出現距骨碎裂，但假體穩定，患者無痛，未繼續治療。

文獻報告的 61 例，17 例 MSTS 評分未描述，另 44 例術后 MSTS 評分 26.97%～93.00%，平均 76.50%。其中 25 例行腫瘤刮除、非踝關節融合術患者平均評分為 93.00%，14 例行踝關節融合術患者平均評分為 68.70%，5 例行整塊切除假體置換術患者平均評分為 84.00%。

3. 療效比較：61 例中行腫瘤刮除術 24 例，5 例復發，復發率為 21%；切刮術 13 例，4 例復發，復發率為 31%；整塊切除術 24 例，1 例復發，復發率為 4%。三種手術方式術后復發率，差異無統計學意義 (χ2= 4.316，P= 0.073)。

44 例術后有 MSTS 評分，其中 30 例行踝關節非融合手術 (MSTS 評分 91.2%)，14 例行踝關節融合手術 (MSTS 評分 68.7%)，兩組之間術后 MSTS 評分比較，差異有統計學意義 (Mann-WhitneyU= 27.0，P= 0.000)。

30 例行踝關節非融合手術的患者中，25 例行腫瘤刮除術 (MSTS 評分 93%)，5 例行整塊切除假體置換術 (MSTS 評分 84%)，術后 MSTS 評分，兩組差異有統計學意義 (Mann-WhitneyU= 28，P= 0.045)。

討 論

脛骨遠端 GCT 臨床發病率低，按照納入標準，共檢索 13 篇相關文獻，共 61 例，僅 1 篇多中心研究病例數為 31 例，其它文獻病例數均 < 10 例。目前常用的手術方法有腫瘤刮除及切刮術、整塊切除術踝關節融合術、整塊切除術踝關節置換術，如何選擇合適的手術方案，尚無明確的標準。本研究通過回顧國內 3 家骨腫瘤中心所收治的 12 例以及系統文獻復習，對 3 種手術方式的例數、療效及并發癥分析如下。

一、脛骨遠端腫瘤刮除及切刮術

13 篇文獻報告 61 例，其中 33 例行保留踝關節的腫瘤刮除術。AlSulaimani 等[10]報道了加拿大 6 個主要骨腫瘤中心治療的 31 例脛骨遠端 GCT 患者，Campanacci 分級：Ⅰ 級 3 例，Ⅱ 級 18 例，Ⅲ 級 9 例，1 例不明。31 例中，22 例行刮除術，9 例行切刮術。其中骨水泥填充 4 例、骨水泥 + 軟骨下骨植骨 4 例、植異體骨或自體骨 23 例，15 例應用內固定。9 例發生局部復發，其中 3 例發生第 2 次局部復發，1 例發生第 3 次復發，均行再次刮除術。局部復發率為 29%，MSTS 平均 91% (71%～100%)。 認為脛骨遠端 GCT 應采用刮除術進行治療，可以獲得良好的功能。近期隨訪顯示局部復發率似乎高于整塊切除，但是最終可以通過保守治療獲得局部控制，而無須進行遠端脛骨切除或截肢。本組 3 家骨腫瘤中心，12 例脛骨遠端 GCT 初次行刮除術及切刮術的 11 例，3 例 (27.2%) 局部復發，MSTS 評分 43.3%～100.0%，平均 88.1%，與加拿大報道的大宗病例結果相似。查詢的文獻中另有 2 例行腫瘤刮除、踝關節融合術：Moore 等[11]對 1 例行脛骨遠端腫瘤刮除、異體骨移植、髓內針踝關節融合術，術后因跟骨疼痛，取出髓內針。Economopoulos 等[12]對 1 例患者行腫瘤刮除、金屬鉭塊植入、踝關節植骨融合術，術后隨訪 60 個月，但由于踝關節融合后肢體功能相對較差，MSTS 評分 73%。

二、脛骨遠端腫瘤整塊切除、踝關節融合術

文獻報告的 61 例中，行整塊切除、骨搬運、踝關節融合術者 13 例，其中 Vidyadhara 等[13]應用脛骨遠端整塊切除、髓內針聯合 Ilizarov 外固定支架相結合，行骨搬運踝關節融合，治療了 5 例脛骨遠端 GCT 患者，認為關節融合術提供了一種穩定、持久和可預測的重建方法。Borzunov 等[14]應用整塊切除、Ilizarov 骨搬運、踝關節融合，治療了 8 例脛骨遠端 GCT 患者。認為 Ilizarov 外固定架骨搬運是脛骨良性腫瘤切除術后的一種良好的重建方法，具有良好的局部控制能力和功能預后，但是 Ilizarov 骨搬移術有其特有的常見并發癥，主要包括釘道感染、肌肉攣縮、關節脫位、成角畸形、神經或血管損傷、骨質延遲愈合或不愈合等[25]。文獻報告的 61 例中，應用自體骨或滅活骨移植踝關節融合 6 例。Campanacci 等[15]采用整塊切除、自體對側脛骨皮質骨及髂骨顆粒骨移植、踝關節融合術治療 3 例脛骨遠端 GCT 患者。內固定首選順行髓內針，保留距下關節。平均隨訪 57 個月，MSTS 評分 78% (53%～93%)。認為整塊切除聯合應用非血管化骨移植行踝關節融合術是脛骨遠端骨腫瘤手術的有效方法，具有良好的功能結果。Saglik 等[16]采用整塊切除、自體同側腓骨移植、踝關節融合術治療 2 例脛骨遠端 GCT 患者。1 例術后 4 個月扭傷后局部骨折，再次內固定，術后 9 個月軟組織復發，行局部切除。長期隨訪，患者無疼痛，無胼胝，距下及中足關節無關節炎，日常活動及娛樂活動無限制。Gede 等[17]采用整塊切除液氮滅活聯合自體同側腓骨移植、踝關節融合術治療 1 例脛骨遠端 GCT 患者。術后 3 年隨訪，MSTS 評分 75% 的功能恢復，X 線片顯示骨愈合過程，無復發和轉移跡象。

三、脛骨遠端腫瘤整塊切除、人工踝關節假體置換術

Lee 等[20]應用定制的踝關節鉸鏈式假體治療了 6 例脛骨遠端腫瘤患者，其中 5 例惡性腫瘤、1 例 GCT。平均隨訪 5.3 年，其中 1 例感染需要顯微外科手術游離皮瓣和 1 例距骨碎裂，MSTS 的平均功能評分為 80.5 (63.0～93.0) 分。Ajit Singh 等[22]應用定制的踝關節鉸鏈式假體治療了 4 例脛骨遠端 GCT 患者，1 例術后 2 年發生深部感染、松動，1 例距骨碎裂但假體穩定、患者無痛。平均隨訪 27.5 個月，MSTS 評分為 82.50% (73.30%～90.00%)。提示在踝關節中使用假體發生感染和機械并發癥的風險高。特別是隨著隨訪時間的延長，后期并發癥 (如假體松動或距骨塌陷) 導致功能結果惡化。踝關節假體重建的有效性和耐用性仍然是一個有爭議的問題。

四、脛骨遠端 GCT 手術方式選擇的策略

文獻報告的 61 例中行腫瘤刮除術 24 例、切刮術 13 例、整塊切除術 24 例。術后復發率，三術式差異無統計學意義。44 例術后有 MSTS 評分，其中 30 例行踝關節非融合手術，14 例行踝關節融合手術，非融合組術后踝關節功能優于融合組。30 例行踝關節非融合手術的患者中，25 例行腫瘤刮除術，5 例行整塊切除假體置換術，腫瘤刮除術后踝關節功能優于整塊切除假體置換組。

脛骨遠端 GCT 手術的目的是在減少腫瘤復發率的前提下，盡可能保留踝關節的功能。手術方法要根據局部腫瘤侵襲程度綜合考慮，如：是否合并病理性骨折、骨質破壞程度、軟組織腫塊大小等。綜合文獻分析結果，腫瘤刮除、保留踝關節是治療脛骨遠端 GCT 的首選方式，與整塊切除相比，并沒有增加腫瘤的復發率，術后關節功能優于整塊切除。當腫瘤反復復發、骨質破壞嚴重、脛骨遠端關節面破壞時可以選擇整塊切除、踝關節融合術，踝關節融合后關節穩定，功能結果隨時間推移仍能滿意，相鄰關節退行性變而導致的功能下降尚待確定。

五、本研究的不足

(1) 盡管總結國內 3 個中心的數據，但由于脛骨遠端 GCT 發病率低，符合入選標準的患者僅有 12 例；(2) 由于采用回顧性、多中心研究，每個中心的手術方式存在一定的差異；三個中心跨度 17 年，每個時期的治療理念和手術方式并不一致； (3) 文獻所報告的 61 例，也存在一項或多項數據缺失，這可能會導致研究數據產生偏移。