兒童馬蹄足外架矯正后踝關節功能的影響因素分析

楊征 段芳芳 閆桂森 周達飛 姜宇

外固定架治療馬蹄足是已經被反復驗證的經典技術，在僵硬、畸形嚴重的兒童馬蹄足患兒中有著切實有效的應用價值。關于馬蹄足治療的結果，可以從外觀形態、功能和影像學等方面進行評價[1]。其中踝關節的功能是重要的一個環節，僵硬的踝關節會明顯影響患兒的生活質量，引起關節退變和疼痛，筆者將外架矯正后的功能情況作為研究對象。在大量的臨床實踐中發現，Ilizarov 外架治療馬蹄足可以得到畸形的充分矯正，但部分患兒并未獲得良好的踝關節活動范圍 ( range of motion，ROM )，有哪些因素會影響踝關節的功能，需要明確，從而更好的指導治療和判斷預后。

踝關節的活動度難以通過體表測量得到精準描述，中足的活動影響了對踝關節跖屈、背屈角度的測量和判斷，采用影像學的方法進行研讀和判斷，可能有助于減小這一誤差[2]，既往對于踝關節活動的研究中，脛跟角測量是最常用到、準確性較高的方法，本研究設計在應力下最大背屈位和最大跖屈位分別拍攝踝關節側位 X 線片，以兩者的脛跟角變化值作為踝關節 ROM。

本研究以踝關節 ROM 作為結果，希望通過多因素分析，得出相關性明顯的影響因素，進一步指導Ilizarov 外固定架對兒童馬蹄足的治療。

資料與方法

一、納入標準與排除標準

1. 納入標準：( 1 ) 均為兒童馬蹄足患兒，年齡 <16 歲；( 2 ) 以外固定架作為主體治療手段，但可以存在聯合手術；( 3 ) 所有患兒需采集術前踝關節正側位，負重位足正側位 X 線片，治療期間每次復查及隨訪時采集踝關節正側位 X 線片；( 4 ) 拆除外架后，隨訪時間 > 12 個月。

2. 排除標準：( 1 ) 手術時年齡超過 16 歲；( 2 ) 雖經過完整外架治療過程，但在術前、矯正期間、隨訪中資料不完整者；( 3 ) 外固定架拆除后隨訪時間 <12 個月。

二、治療方法

每例兒童馬蹄足均采用 Ilizarov 環形外架系統進行治療，前足內收畸形予以前期矯正，包括術前系列石膏或術中截骨、外架單次矯正，外架安裝完成后從術后 7 天開始調節，在外架調整階段，主要以矯正跟骨內翻及踝關節跖屈為主，首先進行縱向牽開，維持脛距關節保持在 0.5～1.0 cm 為最佳牽開間隙，之后進行角度調節。第一次復查多在術后1 個月進行，根據復查情況，決定后續復查時間，每次復查，根據影像學測量關節牽開情況，調整外架治療方案，背屈達到 15°～20° 時拆除外架，記錄拆架時間，計算帶架時長，隨訪時，在最大跖屈位和最大背屈位分別攝 X 線片，測量脛跟角的變化值，記錄踝關節 ROM。

三、研究設計

本研究關注點為踝關節活動度，故以影像學測量的踝關節 ROM 作為評價依據，隨訪時踝關節最大背屈和最大跖屈時的脛跟角變化值認定為 ROM，并以 20° 為分界，標記為優和差，通過多因素分析，評價不同變量對治療結果的影響。最大跖屈和背屈的獲得，是分別由外力作用于足背和跖底所獲得的無痛狀況下的最大被動活動度，而非主動 ROM。選擇脛跟角代替脛距角作為觀察指標，主要由于：( 1 ) 跟骨跖側切線較距骨軸線更精確；( 2 ) 脛跟角的變化可以更全面的反映后足的功能情況。

設定可能影響結果的自變量包括：手術時年齡、發病原因、有無手術史、畸形 Dimeglio 評分、外固定架固定時長、術中是否做跟腱切斷術( tenotomy of achcilleus tendon，TAT )、隨訪時間。

四、統計學處理

采用 SPSS 22.0 軟件進行統計學分析。分類變量采用頻數 ( % ) 描述，組間比較采用 χ2檢驗或 Fisher精確概率法。連續性變量依據其分布情況采用或中位數 ( 四分位數 ) 描述，組間比較采用 t 檢驗或秩和檢驗。采用 Logistic 回歸分析檢驗自變量與踝關節 ROM 間的關聯，顯著性水平為 0.05。

結 果

2015 年 7 月至 2019 年 7 月，在本院小兒骨科共 42 例 ( 46 足 )，符合試驗設計，進入本研究。其中男 24 例 ( 26 足 )，女 18 例 ( 20 足 )，手術時平均年齡為 3～16 ( 8±3 ) 歲，將 46 例手術按病因進行分類：( 1 ) 單純先天性馬蹄足 20 例；( 2 ) 神經性馬蹄足 10 例，包括栓系綜合征、脊柱裂，椎管內脂肪瘤和頭顱外傷等病因；( 3 ) 綜合征合并馬蹄足9 例，其中 1 例為束帶綜合征，其余 8 例均為多發關節攣縮癥；( 4 ) 創傷性馬蹄足 4 例；( 5 ) 腫瘤侵襲小腿肌肉導致馬蹄足 3 例，其中血管瘤 2 例，硬纖維瘤 1 例，均曾接受過腫瘤相關手術。后續的分析中將先天性馬蹄足和綜合征所致馬蹄足合并為先天性畸形，共 29 足，其余三類歸為后天性畸形共17 足。Dimeglio 分級中 2、3、4 級分別有 3、27、16 足。其中有手術史者 33 足，術中有 25 例行經皮跟腱切斷術，術后無跟腱無力或跟足畸形出現。手術時除跟腱切斷外，有 6 例聯合其它術式，包括骰骨截骨、中跗截骨、跖筋膜松解和爪趾松解，有3 例為分期手術治療，前期截骨矯正嚴重的中前足畸形后，二期外架矯正后足跖屈畸形。

所有患兒均在外架調節過程中進行影像學監控，2 例曾出現踝關節前脫位，調整外架后均恢復良好，后期未出現踝關節不穩定。4 例影像學檢查顯示平頂距骨畸形，踝關節失去同心圓形態，因踝關節間隙牽開不足，出現前側撞擊，及時調整治療方案后順利完成矯正計劃。

復查中均采用影像學對踝關節活動度進行評價，應力下跖屈、背屈分別拍攝踝關節側位 X 線片，脛跟角變化超過 20°，認定踝功能為優，不足20° 評為差，至末次隨訪 20 例優 ( 43.5% )，26 例差 ( 56.5% )。單因素分析結果顯示，既往患足是否有手術史 ( χ2= 8.248，P = 0.004 )、術中是否 TAT( χ2= 6.083，P = 0.014 )、不同病因 ( χ2= 11.944，P = 0.001 ) 對結果的影響差異有統計學意義。而活動度好和活動度差者的年齡、帶架時間、隨訪時間、性別、Dimeglio 分級等因素相比差異無統計學意義( P > 0.05 )，具體結果見表 1。

而多因素分析結果顯示，僅病因分類 ( 先天或后天畸形 ) 與活動度結果的關聯差異有統計學意義( P = 0.021 )，與先天性畸形相比，后天性畸形患足活動度好的可能性是前者的 27.657 ( 1.665，459.401 )倍，統計結果見表 2。

典型患兒：( 1 ) 創傷性馬蹄足：患兒為嚴重的創傷性馬蹄足，經影像學驗證踝關節間隙存在，未形成骨性融合，因此行外架矯形手術 ( 圖 1 )；( 2 ) 外架牽開：部分患兒存在距骨變形，矯正過程中出現踝關節前側撞擊，在影像學監控下進行間隙牽開調整( 圖 2 )；( 3 ) 神經性馬蹄足：患兒未出現明顯的骨性變形，術后保留了較好的踝關節功能 ( 圖 3 )；( 4 ) 先天性馬蹄足：部分先天性患兒存在明顯骨性變形，外觀矯正滿意，但難以獲得良好的骨性塑形和關節活動 ( 圖 4 )。

表 2 與活動度相關的多因素分析Tab.2 Multiple-factor analysis of ROM-related factors

討 論

一、外架技術在兒童馬蹄足治療中的應用

表 1 本組患兒活動度相關因素的單因素分析Tab.1 Single-factor analysis of ROM-related factors

圖 1 患兒，女，10 歲，創傷性馬蹄足 a～c：術前外觀及應力背屈 X 線片；d～e：術后應力背屈位活動及 X 線片Fig.1 Female, 10 years old, traumatic clubfoot a - c: General appearance and X-ray films of stress dorsiflexion pre-operation; d - e: General appearance and X-ray films of stress dorsiflexion ROM post-operation

圖 2 患兒，女，13 歲 a：平頂距骨，外架矯正過程中出現前踝撞擊；b：關節牽開后緩解；c：矯正后 X 線片；d：拆架后 X 線片Fig.2 Female, 13 years old a: Platform talus; anterior ankle impingement occurred during the frame correction; b: Relief after frame traction;c: X-ray film after correction; d: X-ray film after frame removal

圖 3 患兒，女，5 歲，神經性馬蹄足，外架矯形后獲得良好踝關節 ROM a～b：術前體位像；c～f：術后外觀及 X 線片Fig.3 Female, 5 years old, neurological clubfoot, good function was obtained after frame correction by imaging verification a - b: Appearance pre-operation; c - f: Appearance and X ray films post-operation

圖 4 患兒，男，7 歲，先天性馬蹄足，有手術史，平頂距骨，3 年隨診，畸形矯正滿意，但踝關節 ROM 差 a～d：術前體位像及 X 線片；e～h：術后體位像及 X 線片Fig.4 Male, 7 years old, congenital clubfoot, platform talus, satisfactory correction was achieved but with poor ankle ROM a - d: Appearance and X ray films pre-operation; e - h: Appearance and X ray films post-operation

單就兒童馬蹄足而言，外架技術并非首選，Ponseti 方法是低齡、先天性兒童馬蹄內翻足的首選治療方案[3-4]，但隨著年齡增加其有效性會逐漸降低。兒童馬蹄足適用于外架技術的情況包括：( 1 ) 大齡僵硬畸形或曾手術治療、粘連較重的病例，此類患者對石膏的敏感度較差，治療效果欠佳，如綜合征類馬蹄足，包括多發關節攣縮癥，手術治療后的大齡先天性馬蹄內翻足；( 2 ) 血運條件差，采用外架逐漸糾正畸形，以避免血運不良事件，如創傷性馬蹄足；( 3 ) 血管瘤、硬纖維瘤等腫瘤侵襲肌肉所導致的馬蹄足，腫瘤本身難以徹底切除而且容易復發，部分復發病例不宜反復行切除手術或小腿后方肌肉松解，可考慮外架進行跖屈畸形矯正；( 4 ) 部分神經性馬蹄足，原跖屈力量正常，但拮抗肌失效導致失衡引起馬蹄足，在跖屈畸形嚴重時如大范圍松解單次矯正，可能會出現跖屈肌力下降從而影響行走功能。

外架治療馬蹄足的有效性是經過長期驗證的，對大齡、僵硬、延誤診治的兒童馬蹄足是一種有效的矯正手段，但在隨訪中部分患兒反映影響生活質量、針道滲液、不利于行走甚至皮膚壞死等問題，這是外架治療的系統問題，需要經治醫生術中注意針道口處軟組織張力、細致的觀察和護理指導[5]。

外架治療是否可以增加踝關節 ROM 存在爭議，Ashraf 對嚴重畸形的頑固性馬蹄足采用距骨切除聯合外架矯正手術，可以提高大齡兒童的功能[6]，Kawoosa 對外架治療后側位拍片脛跟角的改善進行了驗證，但沒有提出脛跟角的范圍即踝關節 ROM 是否理想[7]。

二、影像學檢查的作用

1. 術前影像學判斷：外架治療馬蹄畸形，需要改變脛距之間的相對關系，踝關節沒有發生骨性融合則是先決條件，在一些嚴重創傷后的馬蹄足患兒中，創傷本身即可造成關節軟骨的破壞，而關節周圍軟組織的損傷和血運的缺失，亦會導致踝關節的軟骨溶解乃至關節骨性融合，明確而堅強的骨性融合是外架矯正的禁忌證，需要通過 X 線片或者 CT進行鑒別和確定。

有些病例雖然距下關節出現部分融合，但只要脛距關節仍保持開放，仍可實現踝關節跖屈畸形的糾正。

2. 對矯正過程的監控：在 Ilizarov 外架系統的矯正過程中，實現精確的以踝關節中心點為軸的轉動，是比較困難的，除了本身的設計和安裝難度以外，有些踝關節在骨性變形后，喪失了正常的解剖形態。在本組病例當中，馬蹄足外架矯形均是以踝關節間隙的撐開延長作為治療的起始點，尤其是一些平頂距骨的病例，需進行必要的影像監控來避免撞擊的發生。

3. 術后對踝關節 ROM 的評估：外架對于馬蹄足的矯形，完成了固定畸形的矯正，使踝關節可以恢復到中立位，但在中立位的踝關節保留了多少功能，應該得到關注。體表測量在準確性上的局限，使影像學檢查方法日益得到認可，通過踝關節側位上脛跟角的測量，可以更精確的得到關于關節 ROM的數值，從而評估治療效果。

三、先天性畸形影響 ROM 的原因

探尋影響踝關節 ROM 的因素，是本研究關注的核心內容，根據本研究的數據分析顯示，先天性馬蹄足的治療后功能更差，尤其以多發關節攣縮癥為著，原因可能與其發病機制相關：更長的病史，更明顯的軟組織攣縮，必然會導致更重的骨性畸形，同時，早期不徹底的治療，長期肌力不平衡的異常作用，導致了更早的骨性畸形的出現。部分先天性畸形的患兒，為獲得早期治療階段的充分矯正，而是長期被動頂壓前足來對抗后足的攣縮，會產生平頂樣距骨，滑車關節形態的喪失，進一步減少踝關節的活動度，這種情況在臨床中并不少見。

在 Lohia 等[8]的研究中，對于延誤診治的先天性馬蹄足，采用外架技術和距下松解比較，兩種技術取得相似的功能結果。

而后天性馬蹄足，在致畸因素出現后，才開始出現異常，患兒往往有更短的病史和更好的骨性形態，在短期隨訪中展現出功能活動上的優勢。

四、不足與展望

平均隨訪時間只有 17 個月，以此來說明功能結局顯然還不充分，患兒中有一部分瘢痕較明顯的馬蹄足，由于瘢痕不能隨同脛腓骨一起發育生長，在長期隨訪中，功能的下降是可以預期的。此外不同的矯正支具與不同的康復方法和強度，這些對于預后的干擾因素并未進入本研究的變量分析中，可能會對結果產生影響。增加樣本量和加強隨訪，是本研究繼續深入的重要環節。

文獻里缺乏關于精準描述距骨形態的數據化標準[9]，平頂距骨的診斷，一直存在爭議，而且依賴于規范的踝關節側位影像，而當體位不標準時，正常距骨也可呈現出平頂樣關節面，也有作者提出用MRI 的方法來評估平頂距骨[10]，尚未得到廣泛的重復和驗證。距骨形態與踝關節功能的關系及應對策略，并未予以分析，應該成為下一步工作的關注點。

外固定架是治療兒童馬蹄內翻足的有效手段，但并非所有病例均可獲得良好的關節功能，以影像學方法對踝關節活動度進行評估，在各種因素中，發病原因對結果會產生肯定的影響，先天性馬蹄足患兒 ( 先天性、多發關節攣縮癥 ) 較后天性患兒 ( 神經性、創傷性、腫瘤侵襲性 )，有著更差的踝關節功能結果。