小兒腎外腎盞并先天性輸尿管中遠(yuǎn)段重度狹窄1例分析并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

田廣超 苑思彤 王登輝 崔夢(mèng)杰 楚向陽 范應(yīng)中

[摘要] 對(duì)我院小兒外科2021年2月收治的1例小兒腎外腎盞并先天性輸尿管中遠(yuǎn)段重度狹窄患兒的臨床資料進(jìn)行回顧性分析，并對(duì)國內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行復(fù)習(xí)。本例患兒為7月齡男性嬰兒，母乳喂養(yǎng)，孕齡26周孕檢時(shí)發(fā)現(xiàn)右腎發(fā)育異常，無典型陽性臨床表現(xiàn)，經(jīng)術(shù)前CT尿路造影、逆行性膀胱尿道造影、腎核素掃描等檢查及術(shù)中探查明確診斷，并經(jīng)手術(shù)治療后病愈出院。閱讀國內(nèi)外文獻(xiàn)，偶有單純腎外腎盞或先天性輸尿管長段重度狹窄或閉鎖的案例報(bào)道，均行手術(shù)治愈，但無二者合并的個(gè)例報(bào)道，二者均為罕見的泌尿系統(tǒng)先天發(fā)育畸形，二者合并故更加罕見，采取適宜的個(gè)體化手術(shù)方案并及時(shí)盡早行手術(shù)治療是取得良好預(yù)后的重要保證。

[關(guān)鍵詞] 腎外腎盞;先天性;小兒;輸尿管長段重度狹窄;輸尿管長段閉鎖

[中圖分類號(hào)] R726.9? ? ? ? ? [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] C? ? ? ? ? [文章編號(hào)] 1673-9701（2021）36-0154-04

Analysis on a case of pediatric extrarenal calyce with congenital severe stenosis of the middle and distal ureter and literature review

TIAN Guangchao? ?YUAN Sitong? ?WANG Denghui? ?CUI Mengjie? ?CHU Xiangyang? ?FAN Yingzhong

Department of Pediatric Surgery，the First Affiliated Hospital of Zhengzhou University，Zhengzhou? 450052，China

[Abstract] To retrospectively analyze the clinical data of a child with extrarenal calyce complicated by congenital severe stenosis of the middle and distal ureter admitted to our pediatric surgery department in February 2021，and to review the relevant literatures at home and abroad. This case was a 7-month-old male infant，breastfed，with abnormal development of the right kidney detected by pregnancy test at 26 weeks of gestation without typical positive clinical manifestations. The diagnosis was confirmed by preoperative CT urography（CTU），retrograde cystourethrography，renal nuclear scanning and intraoperative exploration，and the child was discharged after surgical treatment and cured. In both the domestic and international literatures，there are occasional reports on only extrarenal calyce or congenital severe stenosis or atresia of the distal ureter，all of which were cured by surgery. However，there is no case report on the combination of the two，both of which are rare congenital and developmental malformations of the urinary system，and the combination of the two is even rarer. Therefore，the adoption of an appropriate individualized surgical plan and timely and early surgical treatment is an important guarantee of a good prognosis.

[Key words] Extrarenal calyce;Congenital;Pediatric;Severe stenosis of the distal ureter;Atresia of the distal ureter

腎外腎盞及先天性輸尿管長段重度狹窄或閉鎖均為泌尿系統(tǒng)罕見的先天發(fā)育畸形，二者發(fā)病原因均未被明確證實(shí)，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為其與腎臟胚胎發(fā)育時(shí)期及腎臟遷移時(shí)期的異常有關(guān)[1-2]。既往報(bào)道多為散發(fā)病例且均為單純腎外腎盞或先天性輸尿管長段重度狹窄或閉鎖，未見二者合并的個(gè)例報(bào)道。此二類患者多在嬰幼兒時(shí)期體檢發(fā)現(xiàn)，或年齡稍大兒童或成人因腹部腫物發(fā)現(xiàn)。早期無典型臨床癥狀，若不及早發(fā)現(xiàn)并行手術(shù)治療，多引起患側(cè)腎臟發(fā)育不全，進(jìn)而導(dǎo)致腎功能減退、腎萎縮、腎性高血壓等一系列病程變化。因此，小兒腎外腎盞合并或單純先天性輸尿管長段重度狹窄或閉鎖的早期診斷及治療至關(guān)重要。本研究將我科2021年2月收治的1例小兒腎外腎盞并先天性輸尿管中遠(yuǎn)段重度狹窄患兒臨床資料進(jìn)行分析，并復(fù)習(xí)相關(guān)國內(nèi)外文獻(xiàn)，總結(jié)其臨床診療經(jīng)驗(yàn)，為臨床醫(yī)師的診療方案制訂提供參考，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 病例資料

患兒，男，7月齡，2021年2月因“孕期26周孕檢發(fā)現(xiàn)右腎發(fā)育異常”入院，無發(fā)熱、嘔吐、尿頻、排尿困難、血尿、血壓升高等癥狀。2020年7月因“肛門閉鎖”并“雙小指并指”于本科行手術(shù)治療，無食物藥物過敏史，患兒母親及1姐均有甲狀腺功能減低病史，無與患兒類似疾病，無家族遺傳病史。體格檢查：血壓80/52 mmHg，體重7.5 kg，腹部平坦、未觸及明顯腹部包塊，雙側(cè)腎區(qū)叩擊痛及輸尿管走行區(qū)壓痛因患兒年齡較小不配合操作，無法取得確切體格檢查結(jié)果，肛門呈“肛門成形術(shù)”術(shù)后外觀，雙側(cè)陰囊空虛，于雙側(cè)腹股溝近陰莖根部可觸及睪丸樣組織。行彩色多普勒超聲：“右腎體積小，大小約30 mm×12 mm×18 mm，實(shí)質(zhì)厚5 mm，腎門略朝向腹側(cè)，皮髓質(zhì)分界不清，右側(cè)輸尿管上段擴(kuò)張約6.5 mm，左腎及左側(cè)輸尿管未見明顯異常。”見圖1A。進(jìn)一步行術(shù)前CT尿路造影（CT urography，CTU）檢查：“①右腎體積小，腎門朝前，右腎盞及腎盂擴(kuò)張積水，局部腎實(shí)質(zhì)變薄;②右側(cè)輸尿管未見顯影，右腎灌注減低;③左腎及左側(cè)輸尿管未見明顯異常。”見圖1B。行逆行性膀胱尿道造影：“膀胱、尿道未見明顯異常，雙側(cè)輸尿管未見返流。”行腎核素掃描：“①動(dòng)態(tài)功能相：右腎影小且實(shí)質(zhì)放射性分布明顯稀疏，15 min內(nèi)持續(xù)緩慢聚集少量顯像劑，未見明顯排泄顯像劑過程，15 min末注射利尿劑后可見少量顯像劑緩慢排泄。左腎實(shí)質(zhì)內(nèi)放射性分布基本均勻，顯像劑排泄未見明顯異常;②腎圖：右腎腎圖近似低水平延長線型，注射利尿劑后可見緩慢下降的c段，左側(cè)腎圖正常;③腎小球?yàn)V過率（Glomerular filtration rate，GFR）：左側(cè)=89.93 mL/min，右側(cè)=18.00 mL/min。”見圖2。

據(jù)術(shù)前檢查結(jié)果，患兒右腎功能重度受損并腎外腎盞積水嚴(yán)重，考慮該患兒右腎先天發(fā)育不全并右側(cè)輸尿管中遠(yuǎn)段或中段狹窄或閉鎖可能，且左腎功能良好，可于術(shù)中探查右側(cè)輸尿管中遠(yuǎn)段以確定狹窄亦或完全閉鎖長度。若為單純中段小距離狹窄或閉鎖，可行“狹窄或閉鎖段輸尿管切除術(shù)+輸尿管端端吻合術(shù)”;如若探查見輸尿管中遠(yuǎn)段均狹窄甚至完全閉鎖呈纖維條索狀，則可行“輸尿管及發(fā)育不全腎臟切除術(shù)”。考慮到患兒家庭極其重視該男孩及家長強(qiáng)烈的保留右側(cè)發(fā)育不全腎臟的意愿，亦可據(jù)術(shù)中探查所見患兒闌尾發(fā)育情況行“闌尾代右側(cè)輸尿管+右側(cè)腎外腎盂成形術(shù)”。完善常規(guī)術(shù)前準(zhǔn)備并與患兒家長充分溝通各種術(shù)式可能出現(xiàn)的近期及遠(yuǎn)期并發(fā)癥（包括闌尾代輸尿管可能出現(xiàn)的后期泌尿系感染、腎臟功能繼續(xù)減退等）后，擬行“腹腔鏡下右腎并輸尿管探查術(shù)+雙側(cè)睪丸下降固定術(shù)”，備“腹腔鏡下闌尾代輸尿管成形術(shù)+右側(cè)腎外腎盂成形術(shù)”，備“右側(cè)輸尿管成形術(shù)+右側(cè)腎外腎盂成形術(shù)”，備“腹腔鏡下右側(cè)發(fā)育不全腎并輸尿管切除術(shù)”。麻醉達(dá)成后，留置6#雙腔尿管，取右側(cè)45°斜臥位，常規(guī)消毒鋪巾。經(jīng)臍部正中切開長約1.0 cm，直視下置入5 mm Trocar作觀察孔，建立氣腹。進(jìn)鏡探查，見右腎區(qū)隆起明顯。分別于左下腹及左上腹腹直肌外緣各置入5 mm Trocar作操作孔。右側(cè)結(jié)腸旁溝打開腹膜，顯露右腎，見右腎實(shí)質(zhì)發(fā)育較小，大小約3.0 cm×1.0 cm×1.5 cm，右側(cè)腎外腎盞擴(kuò)張明顯。見圖3。游離腎盞、腎盂、輸尿管中近段及部分遠(yuǎn)段，見輸尿管近段擴(kuò)張，中段偏遠(yuǎn)端部分輸尿管較細(xì)。自近段擴(kuò)張輸尿管向遠(yuǎn)端移行處離斷輸尿管，并自斷端稍擴(kuò)張段向輸尿管遠(yuǎn)端縱行裁開，距斷端約1.5 cm處組織剪裁開輸尿管受阻明顯，于受阻處遠(yuǎn)端1.0 cm橫行裁開約1/2輸尿管，向遠(yuǎn)端縱行裁開仍受阻，經(jīng)皮氣腹針穿刺置入Fr3輸尿管支架管馬尾導(dǎo)絲自此處斷端向輸尿管遠(yuǎn)端探查仍受阻，考慮該側(cè)輸尿管中遠(yuǎn)段閉鎖或狹窄嚴(yán)重。自升結(jié)腸下行探查見該患兒闌尾較短約2.5 cm且周圍稍粘連，故不具備行“闌尾代輸尿管成形術(shù)”的條件。將術(shù)中探查結(jié)果告知患兒家長，并再次告知如若強(qiáng)行保留該側(cè)腎臟則遠(yuǎn)期該側(cè)腎臟可能出現(xiàn)繼續(xù)萎縮致患兒血壓、內(nèi)分泌改變的風(fēng)險(xiǎn)，經(jīng)患兒家長同意并簽字后，遂行“右側(cè)發(fā)育不全腎并輸尿管切除術(shù)”。仔細(xì)游離右側(cè)腎門，結(jié)扎釘夾閉右腎動(dòng)、靜脈并離斷，完全游離腎周粘連，完整切除。游離右側(cè)輸尿管遠(yuǎn)端，結(jié)扎釘夾閉并離斷。沖洗術(shù)區(qū)，檢查術(shù)區(qū)無活動(dòng)出血，吸盡盆腔殘留沖洗液。在腔鏡指示下經(jīng)右下腹穿刺置入預(yù)防引流管于盆腔內(nèi)。經(jīng)臍部Trocar孔取出標(biāo)本組織。“雙側(cè)睪丸下降固定術(shù)”手術(shù)過程無特殊。

患兒手術(shù)順利，術(shù)后給予抗感染并對(duì)癥支持治療，患兒生命體征平穩(wěn)，術(shù)后4 d拔除盆腔引流管，6 d拔除尿管。術(shù)后病理：“右腎組織多發(fā)腎小球萎縮伴腎小管蛋白管型，間質(zhì)中-重度慢性炎，輸尿管斷端未見特殊。”患兒進(jìn)食、大小便可，術(shù)后7 d順利出院。院外門診隨訪3個(gè)月，患兒一般情況可，復(fù)查泌尿系彩超提示左腎代償增大，余無特殊，生長發(fā)育如同齡兒。

2 討論

腎外腎盞為罕見的泌尿系統(tǒng)先天畸形，其發(fā)生原因尚不明確，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為與腎臟胚胎發(fā)育時(shí)期的異常有關(guān)[1]，正常腎單位的形成在于孕4～7周間輸尿管芽組織與生后腎原基組織接觸后之間的相互誘導(dǎo)，最終形成腎盂腎盞被束縛于腎臟內(nèi)部的正常結(jié)構(gòu)[2]。

Malament等[1]考慮該發(fā)育畸形的原因可能是輸尿管芽組織與生后腎原基兩者之間的發(fā)育不協(xié)調(diào)，輸尿管芽組織發(fā)育快于生后腎原基的包繞或后者的包繞相對(duì)遲緩均可造成集合系統(tǒng)之于腎實(shí)質(zhì)的外向生長，最終發(fā)育成為腎外腎盞畸形。此外，腎外腎盞還與其他泌尿系統(tǒng)異常有關(guān)，如腎盂輸尿管連接處梗阻（Ureteropelvic junction obstruction，UPJO）、馬蹄腎、異位腎、腎旋轉(zhuǎn)不全和腎發(fā)育不全等[3-6]。本例患兒便合并右腎發(fā)育不全、右腎旋轉(zhuǎn)不全、輸尿管中遠(yuǎn)段重度狹窄或閉鎖以及雙側(cè)隱睪。先天性輸尿管重度狹窄及閉鎖也是一罕見的泌尿系統(tǒng)先天畸形，常與無功能、先天發(fā)育不全或發(fā)育不良的腎臟有關(guān)。先天性輸尿管閉鎖可能是其相對(duì)性或完全性缺血所致，即可能是由于發(fā)育中的腎臟遷移，導(dǎo)致輸尿管局部血供分布改變引起[7]。也有假設(shè)認(rèn)為該重度狹窄或閉鎖可能是由于輸尿管芽發(fā)育和延長過程中某段輸尿管通道化失敗所引起，即由于Chwalla膜重吸收失敗所致。輸尿管的導(dǎo)管化自中段開始，孕37～47 d間開始向頭端和足端延伸[8-9]。先天性輸尿管的重度狹窄或閉鎖可為單側(cè)，也可為雙側(cè)，從局灶性到輸尿管全程均有可能，而遠(yuǎn)段重度狹窄或閉鎖相對(duì)常見，本例患兒為中遠(yuǎn)段的重度狹窄或閉鎖。

腎外腎盞多于手術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)，雖術(shù)前行靜脈尿路造影（Intravenous urography，IVU）、CTU及磁共振尿路造影（Magnetic resonance urography，MRU）有理論上確診的可能性[10-11]，但目前尚未有最準(zhǔn)確的檢查方法輔助醫(yī)師術(shù)前做出完全準(zhǔn)確的診斷[3]。該疾病其臨床表現(xiàn)較多，從無癥狀到泌尿系感染、腹痛、腹部包塊、腎盂積水甚至自發(fā)性腎盂破裂等均可出現(xiàn)[3，12-13]。本例患兒為先于常規(guī)孕檢彩超提示“腎盂積水，考慮腎盂UPJO”，后于術(shù)中探查最終確診。有研究[7]認(rèn)為，行逆行或順行性泌尿系造影時(shí)發(fā)現(xiàn)輸尿管某段缺失可作為診斷輸尿管重度狹窄或閉鎖的金標(biāo)準(zhǔn)。然而，對(duì)于幾月齡大的小嬰兒行此類有創(chuàng)的術(shù)前檢查是否具有較大的意義尚待探討。

對(duì)于無合并其他臨床表現(xiàn)的腎外腎盞可不做處理，若合并UPJO等其他臨床表現(xiàn)，手術(shù)治療則是其唯一有效的治療方式。治療目的在于解決其合并的影響腎功能的相關(guān)異常，而非解決腎外腎盞該畸形本身[14]。具體手術(shù)方式的選擇應(yīng)以將殘余腎功能的多少作為依據(jù)：①對(duì)于該側(cè)腎功能嚴(yán)重受損的腎臟，應(yīng)選患側(cè)腎及輸尿管切除術(shù)[15];②對(duì)于該側(cè)腎功能正常者，應(yīng)盡量保留腎臟并選擇合適的腎外腎盞或腎外腎盂行相應(yīng)的改良式腎盂成形術(shù)，開放、腹腔鏡術(shù)式均有相關(guān)報(bào)道[12-14]，機(jī)器人輔助下的腹腔鏡手術(shù)方式尚無相關(guān)案例。本例患兒術(shù)前腎動(dòng)態(tài)顯像提示右腎GFR為18 mL/min，如若該病患兒GFR處于切除指征的臨界值類似于本例患兒，且家長同樣保留腎臟意愿強(qiáng)烈，也可嘗試行相應(yīng)的腎盂成形術(shù)。對(duì)于先天性輸尿管長段重度狹窄或閉鎖的患兒，手術(shù)是其唯一的治療手段，雖術(shù)前做到準(zhǔn)確的診斷相對(duì)困難，而術(shù)前對(duì)該側(cè)腎功能的評(píng)估則十分必要。對(duì)于腎功能良好者，多為月齡較小嬰兒或剛出生的新生兒，應(yīng)盡量以保留該側(cè)腎臟為目標(biāo)，根據(jù)術(shù)中實(shí)際探查所見的輸尿管重度狹窄或閉鎖長度及部位，可行：①離斷式或非離斷式腎盂成形術(shù);②尿道重建中的游離移植物在輸尿管狹窄、閉鎖手術(shù)中的技術(shù)嫁接，頰黏膜、舌黏膜、陰莖包皮等[16];③腸代輸尿管術(shù)，回腸代輸尿管、闌尾代輸尿管等[17-18]。國外有相關(guān)輸尿管重度狹窄、閉鎖術(shù)后保留該側(cè)腎功能的小兒及成人案例的報(bào)道[19-21]。對(duì)于患兒年齡稍大、患側(cè)腎功能嚴(yán)重受損且對(duì)側(cè)腎功能良好者，手術(shù)切除該側(cè)腎臟及輸尿管可作為首要選擇，以避免遠(yuǎn)期重度腎積水并腎萎縮所導(dǎo)致的血壓及內(nèi)分泌改變[22-26]。

本例腎外腎盞并先天性輸尿管長段重度狹窄或閉鎖患兒的診治過程存在以下不足之處：其一，術(shù)前輸尿管長段重度狹窄或閉鎖未明確診斷，而依賴于術(shù)中探查，術(shù)中應(yīng)用腔鏡組織剪裁開及馬尾導(dǎo)絲探查，即自斷端稍擴(kuò)張段向輸尿管遠(yuǎn)端縱行裁開，距斷端約1.5 cm處組織剪裁開輸尿管受阻明顯，于受阻處遠(yuǎn)端1.0 cm橫行裁開約1/2輸尿管，向遠(yuǎn)端縱行裁開仍受阻，后經(jīng)皮氣腹針穿刺置入Fr3輸尿管支架管馬尾導(dǎo)絲自此處斷端向輸尿管遠(yuǎn)端探查仍受阻，以此確診該側(cè)輸尿管中遠(yuǎn)段重度狹窄或閉鎖并非完全準(zhǔn)確，若繼續(xù)向輸尿管遠(yuǎn)端解剖或馬尾導(dǎo)絲探查，存在發(fā)現(xiàn)輸尿管管腔的可能，故術(shù)前行輸尿管逆行并順行造影確診并明確輸尿管重度狹窄或閉鎖的長度仍十分必要。其二，術(shù)前行腎核素掃描示右腎GFR為18 mL/min，介于切除與保留指征的臨界值，且患兒家長保腎欲望強(qiáng)烈，術(shù)前備選手術(shù)方案不充分，對(duì)于可能存在的長段輸尿管重度狹窄或閉鎖，僅有狹窄或閉鎖段切除后殘余輸尿管端端吻合和輸尿管切除并闌尾代輸尿管成形術(shù)兩種備選方案。若重度狹窄或閉鎖輸尿管長度較長或闌尾發(fā)育較差或存在炎癥粘連則只有“發(fā)育不全腎+輸尿管切除”一種方案?jìng)溥x，文獻(xiàn)中提及尿道重建中的游離移植物在輸尿管狹窄、閉鎖手術(shù)中的技術(shù)嫁接及回腸代輸尿管術(shù)等均可采取[27-29]。故術(shù)前完善檢查以明確診斷及術(shù)前備選手術(shù)方案的充分準(zhǔn)備均十分重要。

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（收稿日期：2021-06-16）