直腸Dieulafoy病漏診多次手術(shù)反思

焦喜林，王振全，陳金輝，苗玲玲

直腸Dieulafoy病漏診多次手術(shù)反思

焦喜林，王振全，陳金輝，苗玲玲

目的 探討混合痔并直腸Dieulafoy病的臨床特點(diǎn)，以減少漏診。方法 對我院收治的1例混合痔并直腸Dieulafoy病的臨床資料進(jìn)行回顧性分析。結(jié)果 本例為68歲男性，因間斷便血、肛門墜脹感1年余入當(dāng)?shù)馗啬c專科醫(yī)院，按混合痔在骶管麻醉下行外剝內(nèi)扎術(shù)，術(shù)后反復(fù)便血，按術(shù)后出血再次手術(shù)2次，均未能有效止血及確定出血原因。入我院后仍按痔術(shù)后出血進(jìn)行手術(shù)，術(shù)中補(bǔ)充診斷直腸Dieulafoy病，予縫扎處理，痊愈出院，隨訪1年未見復(fù)發(fā)。結(jié)論 直腸Dieulafoy病臨床少見，病變微小，與混合痔并存時診斷困難；對反復(fù)下消化道出血而無其他癥狀者，應(yīng)疑及本病，應(yīng)行進(jìn)一步檢查以明確診斷。

Dieulafoy病；痔；手術(shù)后出血；漏診

Dieulafoy病是一種以黏膜下恒徑動脈破裂出血為特征的疾病，由于病灶小,位置隱匿,導(dǎo)致臨床診斷和治療困難，漏診和誤診率均較高。我科近期收治混合痔并直腸Dieulafoy病1例，在外院及我院住院早期曾一度漏診直腸Dieulafoy病，按痔予多次手術(shù)治療后反復(fù)出血，在我科行第5次手術(shù)時方確診直腸Dieulafoy病，經(jīng)病變動脈縫扎等處理控制出血，現(xiàn)總結(jié)診療經(jīng)過如下。

1 病例資料

男，68歲。因間斷便血、肛門墜脹感1年余就診。患者1年前出現(xiàn)間斷便血、肛門墜脹感，入當(dāng)?shù)馗啬c專科醫(yī)院，按混合痔在骶管麻醉下行外剝內(nèi)扎術(shù)，手術(shù)順利，術(shù)中出血量不多。術(shù)后48 h去除肛門壓迫凡士林紗條，于去除紗條后16 h開始排鮮血便，予止血藥及局部壓迫止血處理，效果不明顯。即在骶管麻醉下再次手術(shù)，術(shù)中見肛管直腸創(chuàng)面有少量滲血，未見明確活動性出血，對痔切除創(chuàng)面予以縫扎，局部凡士林紗條壓迫結(jié)束手術(shù)。術(shù)后早期未見進(jìn)一步出血，術(shù)后48 h去除肛門壓迫凡士林紗條，于去除紗條后14 h患者排鮮血便3次，每次出血量150～400 ml，出血前患者感下腹部及盆腔有隱痛及溫?zé)岣小Ｐ械?次手術(shù)，但術(shù)中仍未見明確活動性出血，為明確反復(fù)出血原因及部位，于第3次術(shù)后4 h急診入我院。有高血壓病史8年，平素口服降壓藥物，血壓控制可；無肝硬化及血液疾病等病史。查體:體溫36.3℃，脈搏76/min，呼吸19/min，血壓140/88 mmHg。皮膚、黏膜無黃染及出血點(diǎn)。心肺及腹部查體未見明顯異常。肛門周圍無明顯紅腫，肛門內(nèi)有凡士林紗條壓迫。入院仍診斷為混合痔術(shù)后出血，經(jīng)術(shù)前準(zhǔn)備后再次在骶管麻醉下行手術(shù)治療。術(shù)中見截石位3:00、7:00方向齒狀線有2個創(chuàng)面，以7：00方向創(chuàng)面大，2.0 cm×1.0 cm×0.8 cm，創(chuàng)面有絲線縫合，直腸未見腫物及潰瘍，未見明確活動性出血，拆除絲線，創(chuàng)面予可吸收線縫扎，上端予加強(qiáng)縫扎，肛門放置凡士林紗條包繞的引流管壓迫創(chuàng)面并引流，術(shù)后觀察引流管引流量少，術(shù)后48 h拔除引流管。拔除引流管后19 h再次排鮮血便，因患者術(shù)后反復(fù)出血，手術(shù)未能確定出血原因及部位，決定加強(qiáng)保守治療，予止血藥物，肛門內(nèi)以弗雷尿管囊內(nèi)注水牽引壓迫止血等，出血一度控制。5 h后患者翻身壓迫直腸弗雷尿管及周圍有較多鮮血溢出，出血量約800 ml，即在骶管麻醉下再次行肛門直腸探查術(shù)，術(shù)中見截石位11:00方向齒狀線上方3 cm處有一活動性動脈出血點(diǎn)，局部無潰瘍及糜爛，明確診斷為直腸Dieulafoy病。予鉗夾止血，擴(kuò)肛后進(jìn)一步觀察肛管直腸未見其他活動性出血，出血處動脈以可吸收線“8”字縫扎，其上方0.5 cm以可吸收線縫扎，肛門放置凡士林紗條包繞的引流管。術(shù)后引流量減少，術(shù)后48 h拔除引流管未再出血。術(shù)后7 d患者痊愈出院，隨訪1年未發(fā)現(xiàn)肛門出血。

2 討論

Diculafoy病又稱黏膜下恒徑動脈綜合征，1898年由法國病理學(xué)教授Paul Georges Dieulafoy首次描述并命名[1-2]。Diculafoy病是引起消化道大出血少見而非罕見的原因，約占消化道出血總病因的2%[3-4]，是由于胃腸、膽道或支氣管壁血管畸形，供血動脈進(jìn)入黏膜下后，未逐漸變細(xì)形成毛細(xì)血管，而一直保持管徑不變凸出于管腔內(nèi)，在外界因素作用下破裂或自發(fā)性破裂致急性腔道大出血。95%的Dieulafoy病發(fā)生于胃部，主要位于賁門與胃連接部6 cm范圍內(nèi)[5-10]。近年來由于診療技術(shù)的提高，發(fā)現(xiàn)Dieulafoy病除可發(fā)生于胃部外[11-12]，還可發(fā)生于十二指腸[13-14]、小腸[3,15]、結(jié)腸[16-17]、闌尾[18-19]、膽囊[20-21]、直腸[6,22]及支氣管[23]等部位。直腸Dieulafoy病臨床少見[5-6]，病變微小，尤其是無活動性出血時，臨床診斷困難，有時可出現(xiàn)危及患者生命的消化道大出血。

Dieulafoy病發(fā)病急，出血量大，一旦破裂出血，可出現(xiàn)血壓下降、血栓形成，此時出血可停止，原來裸露的血管潛入黏膜下，易誤診、漏診；若血壓上升或血栓脫落，可再次發(fā)生大出血，故出血呈周期性、反復(fù)發(fā)作的特點(diǎn)。若在未明確診斷的情況下急診手術(shù)，術(shù)中多難以發(fā)現(xiàn)出血病灶，是造成本例漏診致術(shù)后反復(fù)多次手術(shù)的主要原因。

本例有高血壓病史，無肝硬化及血液疾病等病史，術(shù)后出血有明確的規(guī)律性，出血均發(fā)生在凌晨3:00～4:00，出血間隔72 h，分析出血有規(guī)律性的原因?yàn)樾g(shù)后48 h去除直腸壓迫后，腸內(nèi)容物腐蝕病灶一定時間后血痂脫落出血。患者出血前感覺下腹部及盆腔有隱痛及溫?zé)岣校髱状纬鲅盎颊哂忻黠@預(yù)感，可能與腸道內(nèi)出血刺激直腸有關(guān)。混合痔切除術(shù)后出血多與手術(shù)創(chuàng)面有關(guān)，但本例4次手術(shù)均未見創(chuàng)面活動性出血，第5次手術(shù)見截石位11:00方向齒狀線上方3 cm有一活動性動脈出血點(diǎn)，確診直腸Dieulafoy病，予縫扎處理，最終控制出血。

本例病變初期在基層醫(yī)院就診，因痔診斷明確，予手術(shù)治療，對于術(shù)后出血簡單考慮為痔術(shù)后出血；術(shù)后患者再次出血，因診治經(jīng)驗(yàn)所限，想當(dāng)然按痔手術(shù)創(chuàng)面出血再次進(jìn)行手術(shù)探查、創(chuàng)面縫扎及壓迫處理，雖未找到出血原因及部位，但有效控制了出血。患者到我院后出血已停止，我們?nèi)詰{經(jīng)驗(yàn)按痔術(shù)后出血予止血藥及再次手術(shù)處理創(chuàng)面出血，分析椎管麻醉后血壓有所下降可能是前幾次手術(shù)未見活動性出血的原因。患者病變部位位于截石位11:00方向致手術(shù)觀察受限，造成漏診。

本例提示，對痔手術(shù)后反復(fù)間歇性大出血者應(yīng)疑及直腸Diculafoy病，術(shù)前應(yīng)盡可能完善各項(xiàng)檢查，以明確出血原因及部位，如出血活動期進(jìn)行肛門直腸鏡檢查可明確診斷，再行手術(shù)治療可有效控制出血[24]。對術(shù)前、術(shù)中不能確定出血部位者，超聲多普勒引導(dǎo)下痔動脈結(jié)扎術(shù)對臨床診斷有一定幫助[25-26]。Morinaga等[27]于1995年首次報道超聲多普勒引導(dǎo)下痔動脈結(jié)扎術(shù)，發(fā)現(xiàn)該術(shù)式具有術(shù)后疼痛輕、恢復(fù)快及患者滿意度高的優(yōu)點(diǎn)。因直腸恒徑動脈直徑大于痔動脈，更便于探查，故該方法對于術(shù)中不能確定出血部位及原因的直腸Dieulafoy病有重要的臨床診斷意義。另外，筆者體會，肛腸手術(shù)宜采取俯臥折刀位，可使觀察更為全面，操作更為便利，以減少漏誤診。

[1] Gambhire P A, Jain S S, Rathi P M,etal.Dieulafoy disease of stomach——an uncommon cause of gastrointestinal system bleeding[J].J Assoc Physicians India, 2014，62(6):526-528.

[2] Senger J L， Kanthan R. The Evolution of Dieulafoy's Lesion Since 1897: Then and Now——A Journey through the Lens of a Pediatric Lesion with Literature Review[J].Gastroenterol Res Pract， 2012，2012:432517.

[3] Holleran G, Hussey M, McNamara D. Small bowel Dieulafoy lesions: An uncommon cause of obscure bleeding in cirrhosis[J].World J Gastrointest Endosc， 2016,8(16):568-571.

[4] 陸立,李春潮,韓榮興,等.Dieulafoy病1例報告[J].臨床軍醫(yī)雜志,2004,32(1):12.

[5] Park J G, Park J C, Kwon Y H，etal. Endoscopic Management of Rectal Dieulafoy's Lesion: A Case Series and Optimal Treatment[J].Clin Endosc, 2014,47(4):362-366.

[6] Lee Y K， Bair M J， Chen H L，etal. A case of massive lower gastrointestinal bleeding from a rectal Dieulafoy lesion[J].Advances in Digestive Medicine, 2015,2(3):108-110.

[7] Jamanca-Poma Y, Velasco-Guardado A, Pinero-Perez C，etal. Prognostic factors for recurrence of gastrointestinal bleeding due to Dieulafoy's lesion[J].World J Gastroenterol， 2012，18(40):5734-5738.

[8] 劉務(wù)華.Dieulafoy病2例[J].西北國防醫(yī)學(xué)雜志,2001,2(3):242.

[9] Batouli A, Kazemi A, Hartman M S，etal. Dieulafoy lesion: CT diagnosis of this lesser-known cause of gastrointestinal bleeding[J].Clin Radiol, 2015，70(6):661-666.

[10]李長鋒,張斌,鄭澤霖,等.Dieulafoy病19例臨床分析[J].中國普通外科雜志,2005,14(3):206-208.

[11]王湘輝,吳偉強(qiáng),王波.胃Dieulafoy病出血7例臨床分析[J].西北國防醫(yī)學(xué)雜志,2004,25(6):434-435.

[12]薛林,曾冬竹,王瑜,等.遠(yuǎn)端胃癌根治術(shù)后合并胃Dieulafoy病1例[J].中華消化外科雜志,2008,7(3):208.

[13]Alomari A I, Fox V, Kamin D,etal. Embolization of a bleeding Dieulafoy lesion of the duodenum in a child. Case report and review of the literature[J].J Pediatr Surg, 2013,48(1):e39-e41.

[14]Shang M Y， Peng L， Ma J. Dieulafoy lesion in duodenum of child successfully treated by transcatheter embolization: A case report[J].Journal of Pediatric Surgery Case Reports, 2015,3(10):459-461.

[15]Han M S, Park B K, Lee S H,etal. A case of Dieulafoy lesion of the jejunum presented with massive hemorrhage[J].Korean J Gastroenterol， 2013,61(5):279-281.

[16]Hotta K. Education and Imaging. Gastroenterology: a bleeding colonic Dieulafoy lesion successfully detected by colonoscopy using a transparent hood[J].J Gastroenterol Hepatol, 2014,29(8):1569.

[17]Fukita Y. Treatment of a colonic Dieulafoy lesion with endoscopic hemoclipping[J].BMJ Case Rep, 2013,2013:pii: bcr2013009734.

[18]Johnson A, Oger M, Capovilla M. Dieulafoy lesion of the appendix[J].Dig Liver Dis, 2014,46(9):e11.

[19]Reynolds J K, Mejia V A. Appendiceal Dieulafoy lesion: an unusual cause of massive lower gastrointestinal bleeding[J].Am Surg, 2015,81(1):E18-E19.

[20]Stanes A, Mackay S. Dieulafoy lesion of the gallbladder presenting with bleeding and a pseudo-mirizzi syndrome: A case report and review of the literature[J].Int J Surg Case Rep, 2016，21:12-15.

[21]Hayashi S， Funakoshi T， Kina M，etal. A Case of Hemorrhagic Cholecystitis due to Dieulafoy's Lesion of the Gallbladder[J].Nihon Rinsho Geka Gakkai Zasshi, 2014,75(8):2280-2283.

[22]Park J G， Park J C， Kwon Y H，etal. Endoscopic Management of Rectal Dieulafoy's Lesion: A Case Series and Optimal Treatment[J].Clin Endosc, 2014,47(4):362-366.

[23]Dalar L, Sokucu S N, Ozdemir C，etal.Endobronchial argon plasma coagulation for treatment of Dieulafoy disease[J].Respir Care, 2015，60(1):e11-e13.

[24]王遠(yuǎn)新.消化道出血的診治——Dieulafoy病致消化道出血的診治[J].中國臨床醫(yī)生,2012,40(6):15-18.

[25]Tsunoda A， Kiyasu Y， Fujii W,etal. Comparison of the early results of transanal hemorrhoidal dearterialization and hemorrhoidectomy using an ultrasonic scalpel[J]. Surg Today, 2015,45(2):175-180.

[26]Rubbini M, Tartari V. Doppler-guided hemorrhoidal artery ligation with hemorrhoidopexy: source and prevention of postoperative pain[J].Int J Colorectal Dis, 2015,30(5):625-630.

[27]Morinaga K, Hasuda K, Ikeda T. A novel therapy for internal hemorrhoids: ligation of the hemorrhoidal artery with a newly devised instrument (Moricorn) in conjunction with a Doppler flowmeter[J].Am J Gastroenterol， 1995，90(4):610-613.

050082 石家莊，解放軍白求恩國際和平醫(yī)院普外二科

R573.2

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1002-3429(2017)07-0048-03

10.3969/j.issn.1002-3429.2017.07.016

2017-03-06 修回時間：2017-05-20)