牽引結合枕頸融合治療可復性寰樞關節脫位顱底凹陷癥的療效分析

趙愛彬，張勇，王葉武，呂曉峰，朱明雨，朱庭標，張金鵬，范永紅，劉文秀

(昆明醫科大學附屬曲靖醫院骨二科，云南 曲靖 655000)

牽引結合枕頸融合治療可復性寰樞關節脫位顱底凹陷癥的療效分析

趙愛彬，張勇，王葉武*，呂曉峰，朱明雨，朱庭標，張金鵬，范永紅，劉文秀

(昆明醫科大學附屬曲靖醫院骨二科，云南 曲靖 655000)

目的 評價術前牽引加后路枕頸固定融合治療合并可復性寰樞關節脫位顱底凹陷癥的臨床療效。方法 回顧性分析2008年3月至2015年3月收治的15例顱底凹陷癥合并寰樞椎脫位患者的臨床資料，采用術前持續顱骨牽引復位并術中協助牽引狀態下后路枕頸固定融合治療患者12例，其中男7例，女5例；年齡26～68歲，平均45.75歲。其中9例四肢感覺麻木，肌力4～5級，Hoffmann征陽性，行走不穩；3例患者有明顯的四肢感覺障礙，四肢無力，肌張力增高，腱反射亢進，四肢肌力2～3級，病理征陽性，伴二便功能障礙。患者均按日本骨科協會評分系統(Japanese orthopaedic association，JOA)進行評分，術前為5～13分，平均8.5分。頸椎MRI顯示延髓頸脊髓腹側不同程度受壓，延髓頸髓角(cervico-medullary angle，CMA)115°～131°，平均122.8°。入院后均行顱骨牽引復位，牽引時間14～21 d，平均17.5 d。齒狀突滿意復位后行后路枕頸復位固定并髂骨取骨植骨融合術，術后頸托外固定3～6個月。結果 齒狀突均有良好的復位，無醫源性損傷，無術中、術后并發癥。所有患者均獲得完整隨訪，時間12～60個月，平均36個月。12例患者神經功能恢復良好，JOA評分由術前的平均8.5分恢復到術后平均14.3分。平均延髓頸髓角由122.8°改善為135.8°，增加了13°，差異具有統計學意義(JOA評分：t=-9.316，P<0.000 1；CMA評分：t=-10.893，P<0.000 1)。手術療效按Epstein標準評價，優良率為83.3%。結論 術前牽引加后路枕頸復位固定融合是治療合并可復性寰樞關節脫位顱底凹陷癥簡單、安全、有效的方法。

顱底凹陷癥；寰枕關節；寰樞關節；脫位；可復性；脊柱融合術

顱底凹陷癥是指枕骨大孔周圍顱底骨組織內陷進入顱腔，繼而下方的寰樞椎，尤其是齒狀突尖隨之上升，造成枕骨大孔狹窄，繼而引起腦干、延髓、頸脊髓腹側、小腦、后組顱神經及周圍血管受壓的神經脊髓壓迫綜合征[1]。顱底凹陷患者通常合并寰枕融合、寰椎骨質發育不良、齒狀突發育異常、Klippel-Feil綜合征、Chiari畸形等異常，且該區域解剖結構復雜，關節活動度大，易導致脊髓受壓，病變持續進展。顱底凹陷多合并寰椎枕化，由于缺乏寰枕關節，寰樞關節承載了寰樞關節和寰枕關節的雙重作用，隨著年齡增長，必將發生寰樞關節的不穩定或脫位。也有人認為寰椎枕骨化的患者缺乏寰椎橫韌帶，存在先天不穩定的因素。緩慢發生的寰樞關節脫位加重了顱底凹陷的程度，高聳的齒突進一步上移，使得后顱窩的空間進一步狹小，若同時伴有寰樞關節不穩定，呈動態性地侵占后顱窩的空間，輕微的外傷即可觸發神經功能損害，嚴重者可危及生命，治療難度大、風險高[2]。對于合并可復性寰樞椎脫位的顱底凹陷癥采用后路枕頸區減壓復位固定融合術是目前較為公認的有效治療術式之一[3]。但如何獲得成功復位，術前持續顱骨牽引為必要前提，有文獻報道對于可復性顱底凹陷癥患者，尤其是合并寰樞椎脫位時，單純采用術前顱骨牽引并枕頸融合固定而不進行減壓同樣可取得滿意的臨床效果[4]。我科回顧性分析2008年3月至2015年3月收治的15例顱底凹陷癥并寰樞椎脫位患者臨床資料，其中采用術前持續顱骨牽引復位并術中協助牽引狀態下后釘棒枕頸固定融合治療12例，經過隨訪，治療效果滿意，現報告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 納人標準：寰椎前弓與齒狀突間距寰齒間隙(atlanto-dental interval，ADI)，成人大于2.5 mm，兒童大于4 mm為寰樞椎脫位；齒狀突位于Chamberlain線上3 mm和/或延髓頸髓角小于135°；影像學無寰樞融合；動力位X線片顯示寰樞關節位置有改變，寰椎前弓與齒狀突前面距離的差別大于2 mm，也被認為不穩定[5]。試牽引1周復位，神經癥狀及齒狀突復位有改善。排除標準：入院后影像學檢查符合顱底凹陷癥診斷標準，但入院牽引試復位1周后癥狀無改善；持續牽引1周后牽引狀態下攝床旁頸椎片寰樞關節脫位無改善；患者無法耐受長時間牽引；合并胸腰椎脊髓病變并有相應癥狀者；其他不適宜長時間臥床患者。

根據上述標準，共納入12例，其中男7例，女5例；年齡26～68歲，平均45.75歲。病史：出現臨床癥狀至確診時間3個月～8年。12例患者均有不同程度的頸部疼痛、活動受限。其中9例四肢感覺麻木、肌力4～5級，Hoffmann征陽性，行走不穩；3例患者有明顯的四肢感覺障礙，四肢無力，肌張力增高，腱反射亢進，四肢肌力2～3級，病理征陽性，伴二便功能障礙。患者均按日本骨科協會評分系統(Japanese orthopaedic association，JOA)進行評分，術前為5～13分，平均8.5分。頸椎MRI顯示不同程度延髓頸脊髓腹側受壓，延髓頸髓角(cervico-medullary angle，CMA)115°～131°，平均122.8°。

1.2 治療方法

1.2.1 術前牽引 所有患者入院后均行寰樞椎開口位片、頸椎正側位及動力位X線片，枕頸部CT平掃及三維重建，常規行頭部及頸椎MRI檢查，結合患者癥狀及查體，確診為顱底凹陷癥并寰樞椎關節脫位。入院診斷明確后即行持續顱骨牽引試復位，床頭抬高，肩部墊高，頸椎維持過伸位，起始重量2～3 kg，根據患者神經功能癥狀改善情況逐漸增加重量，每天可增加1 kg，最大牽引重量控制在體重的1/6。神經功能有所改善后攝床邊X線片了解復位情況，術前均行最佳牽引重量持續顱骨牽引下行頭頸部CT掃描三維重建。當齒狀突垂直復位達Chamberlain線上小于3 mm、ADI小于2.5 mm或至少齒狀突垂直復位達4 mm、前后復位大于50%即可手術治療，牽引時間為2～3周。

1.2.2 手術治療 患者俯臥位，在顱骨牽引下用神經外科頭架固定，使頸部自然伸直，頭略后仰。調整頭頸與軀干角度以對抗顱骨牽引，術中持續牽引，牽引重量與術前最佳復位重量一致。取后正中切口，從枕外隆突到C4棘突，長15～16 cm，切開皮膚，電刀逐層剝離止血。依次顯露枕骨、寰椎后弓、C2～3棘突及椎板。寰椎后弓顯露距正中不超過1.5 cm，以防椎動脈損傷，C2以下顯露至側塊外緣。于C2置椎弓根螺釘，C3置側塊螺釘或者椎弓根螺釘，C型臂透視，觀察螺釘位置。于枕外隆突處置鋼板，用2枚螺釘將其固定于枕骨。模棒測試枕頸角度后，用折彎器調整連接棒角度，使連接棒與頸椎曲度吻合，安裝連接棒并鎖緊枕骨螺釘，安裝椎弓根螺釘尾帽，牽引狀態下適當撐開再鎖緊螺帽。用AO高速磨鉆磨除枕骨外板及C2～3椎板制備植骨面，沖洗切口，取自體髂骨將其咬成碎粒，植于枕頸間、C2～3椎板及小關節突間。置引流管1根，逐層縫合切口。

1.2.3 術后治療 術后常規應用一代頭孢類抗生素3 d，給予甲強龍1 g靜脈滴注3 d，同時配合甘露醇脫水劑及鼠神經生長因子營養神經治療。術后24～48 h后根據引流情況拔除引流管，并早期行康復鍛煉。術后3 d在頭頸胸支具保護下開始下地活動。術后每月拍攝X線片觀察內固定及植骨融合情況。支具保護時間為3～6個月。

1.2.4 術后隨訪指標 術后通過CT檢查觀察齒狀突復位及枕骨大孔處減壓情況，通過MRI檢查評價脊髓減壓情況。術后隨訪神經功能評價采用JOA評分，骨性融合的判定標準：X線片或CT片上寰樞椎后方骨性結構與植骨塊間有明顯的骨痂相連。手術療效評定標準參照Epstein所定標準，優：癥狀基本消失，能正常生活與工作；良：癥狀明顯減輕，基本能夠正常生活并從事一般輕工作；改善：癥狀減輕，但生活不能完全自理；差：癥狀無改善或加重。

1.2.5 統計學分析 采用SPSS 16.0軟件包進行數據處理并統計學分析，對術前、術后及最后隨訪時的JOA評分和術前、術后的CMA采用配對t檢驗，P<0.05為差異有統計學意義。

2 結 果

所有患者均獲得完整隨訪，時間12～60個月，平均36個月。12例患者神經功能均有恢復，JOA評分由術前的平均8.5分恢復到術后平均14.3分。平均延髓頸髓角由術前122.8°改善為135.8°，增加13°。統計學結果，JOA評分：t=-9.316，P<0.000 1；CMA評分：t=-10.893，P<0.000 1，差異有統計學意義。手術療效按Epstein標準評價，優良率為83.3%。8例患者四肢腱反射恢復正常，肌力5級，病理征轉陰，能勝任正常工作和生活；4例患者四肢腱反射仍亢進，但較術前改善，肌力4級，病理征陽性，日常生活可自理。術后12個月X線復查示植骨均達到骨性融合，內固定位置好，無松動斷裂。患者統計情況見表1。

表1 顱底凹陷癥合并寰樞關節脫位患者臨床資料

典型病例為一56歲男性患者，顱底凹陷癥，寰樞關節脫位，四肢無力合并行走不穩為首發癥狀，病史5年，術前JOA評分8.5分，術后恢復到13分。手術前后影像學資料見圖1～12。

圖1 入院時頸椎側位X線片示枕骨大孔區畸形，顱底凹陷

圖2 入院后頸椎CT矢狀位平掃提示寰樞關節脫位，齒狀突突入枕骨大孔

圖3 頸椎CT冠狀位平掃提示寰椎關節脫位

圖4 入院后MRI矢狀位平掃提示延髓頸髓角變小為134.13°

圖5 顱骨牽引狀態下頸椎側位X線片，較入院時未牽引狀態下樞椎棘突下移

圖6 顱骨牽引狀態下CT矢狀位平掃示齒狀突下移復位

圖7 術中后路復位融合固定大體照

圖8 術中C型臂透視頸椎側位片

圖9 術后枕頸部CT矢狀位平掃示延髓壓迫解除，齒狀突復位

圖10 術后13個月復查頸椎MRI矢狀位平掃提示延髓頸髓角變大為147.10°，頸脊髓腹側壓迫解除

圖11 術后13個月復查頸椎CT矢狀位示齒狀突復位，顱底凹陷未復發，后方枕頸融合滿意

圖12 術后13個月復查頸椎CT冠狀位示齒狀突復位滿意

3 討 論

顱底凹陷癥發病率較高，約占該部位畸形的90%。通常合并“Chiari”畸形、脊髓空洞癥、寰椎枕化、齒突發育不良或寰樞椎脫位等，Homer 1901年首次進行了報告。顱底凹陷癥分為原發性和繼發性兩種類型，前者較常見，多為先天性發育異常，常合并短頸畸形(Klippel‐Feil綜合征)、寰枕融合、寰椎發育不良、齒狀突發育異常等；后者可因嚴重的佝僂病、骨質軟化癥、骨質疏松癥、腎性骨病等因素使骨質變軟，受頭顱重力作用下沉而引發[6]。顱底凹陷癥早期癥狀多不典型，起病隱匿，病程較長，且以神經系統損害體征多，容易誤診及漏診而延誤治療。導致臨床癥狀的主要原因為齒狀突的垂直脫位及后方脫位。因此，經口咽齒狀突切除加或不加后路枕頸固定融合，或后路對齒狀突矯形復位加枕頸固定融合術是兩種主流術式[7]。經枕下后外側入路同時行齒狀突切除、枕下減壓、枕頸融合術也取得了很好療效，其手術技術要求高、難度大[8]。也有學者采用經口咽寰樞椎側塊關節復位塊狀骨支撐植骨加寰樞椎鋼板固定融合術進行治療[9]，但其手術難度大、風險高。經口咽術式主要適用于難復性、不可復性寰樞椎脫位，且此入路需經口腔黏膜，感染風險大、并發癥多，難于在一般醫院推廣；選擇前路或后路、前后路聯合入路進行手術主要取決于患者的具體診斷分型、術者的經驗及醫院條件。尹慶水等[10]認為，簡單將寰樞關節脫位分為可復性和不可復性兩類過于籠統，特別是不可復性脫位的概念不夠準確，范圍過大。因此提出其分為可復性、難復性和不可復性三型，將牽引可以復位者定為可復性脫位；將牽引無法復位，但經口行軟組織瘢痕松解后可復位者定為難復性脫位；而僅將脫位的寰樞椎間呈骨性融合者，定為不可復性脫位，從而更好的指導寰樞椎脫位的治療。但總體來說治療應遵循簡單、安全、有效原則來制訂個性化手術方案。通過臨床實踐及嚴格隨訪，我們認為合并可復性寰樞椎脫位顱底凹陷患者采用持續顱骨牽引加枕頸固定融合術即可達到減壓、復位、重建穩定的目的。該術式有如下優點：a)單一手術入路即完成神經系統的減壓、復位、植骨固定融合、枕頸區重建、恢復腦脊液循環；b)術前顱骨牽引可調、可控，除不可復性寰樞椎脫位外，多數患者能得到大部分復位甚至完全復位，術中由于肌肉松弛在同樣牽引重量下可進一步矯正齒狀突垂直脫位；c)避免經口咽手術的相關并發癥；d)手術難度及風險降低，術者只要掌握樞椎椎弓根螺釘置釘技術及下頸椎側塊螺釘技術即可完成手術，具有推廣價值；e)在堅強內固定輔助3～6個月的頸托外固定可獲得較高的植骨融合率，植骨融合后能持久維持枕頸區穩定，避免復發；f)復位即是最好的減壓，即使不能完全復位也能達到改善神經癥狀阻止病情進展的目的[11]。在固定節段的選擇及植釘方式的選擇上，堅強固定及融合尤其重要。Peng等[12]報道，采用椎弓根釘固定術式行后路復位枕頸固定治療顱底凹陷患者7例，平均隨訪26.6個月，均無復位矯正丟失發生，臨床效果滿意。但王超等[13]認為，當寰樞關節不穩定時，只有在寰枕關節沒有功能時，如寰椎枕骨化畸形或醫源性寰枕關節強直的情況下才考慮行枕頸融合術，除此之外均應行寰樞關節融合術。枕頸融合術頸椎的融合范圍應根據病情而決定，不能為追求穩定性而犧牲頸椎正常的關節活動，臨床上的絕大多數病例頸椎融合范圍應該不超過樞椎。植釘方式選擇上，生物力學實驗證明，側塊螺釘釘棒系統內固定使頸椎在屈曲位上的節段穩定性增加了92%，伸直位上增加了60%，同時還能提供旋轉穩定性，可滿足臨床應用，操作簡單，安全性較好。因此我們采用強生Kaneda枕頸固定系統，行C2椎弓根螺釘，C3側塊螺釘固定，枕骨“V”形鋼板置于枕外隆突處。王超等[13]自行設計的一套由椎弓根螺釘和枕頸固定板組成的枕頸固定器來治療寰樞關節不穩定的患者，沿樞椎椎弓峽部的縱軸安置椎弓根螺釘，將枕頸固定板預彎成一定角度后固定于枕骨，用螺母鎖定枕骨固定板和椎弓根釘的過程中，利用固定板的預設曲度，使寰樞關節充分復位并取得了良好效果。童春民等[14]對31例正常成人顱骨厚度進行CT測量，結果顯示在距后正中線兩側40mm的范圍內，枕骨最厚為枕外隆凸處(18.85±3.49)mm，螺釘固定在枕外隆突處拔出力最大，因此枕外隆凸是枕骨最佳的植釘部位。我們用2枚螺釘將枕骨鋼板固定于枕外隆凸處。研究表明在厚度超過7mm的枕骨區域，單層皮質螺釘和雙層皮質螺釘及鋼絲的拔出力相當，卻可避免雙層皮質螺釘和鋼絲固定的潛在危險性[15]，枕骨螺釘的風險主要是損傷硬腦膜及靜脈竇，因此術中選擇植入平頭螺釘，不穿透內層板障，深度可達10～13 mm，能夠到達固定要求。在固定及融合節段的選擇上，融合頸椎的范圍并無限定，多數文獻報道為C2～4；由于融合的脊柱節段越多，生理運動丟失就越多，鄰近節段代償性負荷也越大，必然發生退變與不穩，因此在保證手術效果的前提下，脊柱融合的節段應盡可能少。在本次研究中選取病例固定節段均為C2～3，枕骨鋼板和C2椎弓根螺釘、C3側塊螺釘三者之間通過鈦合金棒相連，可經后路進行畸形糾正，提供了即刻穩定性，極大地提高了植骨融合率。生物力學實驗證明[16]，任何方法的內固定僅為正常生理穩定性的50%。因此，術后所有患者均給予頭頸胸支具固定3～6個月應成為常規術后保護性措施，最短3個月，最長6個月，拆除時間由隨訪中根據植骨愈合情況決定。

臨床應用結果表明，對于合并可復性寰樞關節脫位的顱底凹陷癥的病例，充分術前牽引+單純后路枕頸復位固定融合術可獲得滿意復位、可靠的穩定性和植骨融合率，一般不需行枕骨大孔和寰椎后弓切除減壓，簡化了手術操作并降低了手術風險。術前牽引加后路復位固定的治療方法也有一定缺點：患者住院時間長，對于難復性寰樞關節垂直脫位患該種治療方法不適用，該類患者由于長期病理過程，引起寰樞椎前方軟組織包括前縱韌帶、椎前肌群關節囊的瘢痕攣縮，甚至側塊關節出現異常骨性融合，顱骨牽引等保守治療方法以及后路減壓常無效[17]，前路經口減壓(聯合后路內固定)是使用最多的減壓方式[18]。對于可復性的顱底凹陷合并寰樞關節脫位，我們認為本術式相對安全簡單，不需要前路手術也能取得很好的臨床效果，是一種可供選擇的手術方式。但在應用中須注意幾點：a)須重視術前牽引重要性。b)術中棒的預彎角度要適當，我們的經驗是100°～120°較為適合。術中在頸椎后伸狀態下，通過棒塑形在枕骨固定點與頸椎固定點之間撐開產生一個將C2向下、向前的復位力量，使突入顱內的齒狀突向前向下復位。管鳳增等[19]在對可復位性寰樞關節脫位患者后路手術復位固定中同樣采用螺釘一棒結構，通過撐開技術，可以將向后、向上脫位的齒狀突牽向前、下，有利于寰樞關節的復位。其結果表明，85.7%的患者達到了水平方向完全復位，垂直方向的復位率略低。c)撐開時兩邊交替進行，在齒狀突縱向復位不良需撐開寰樞間隙時，不可單純依靠寰樞間撐開力，防止脊髓損傷加重。d)必要時可對枕骨后側髁或寰椎后弓部分切除減壓，擴大后方容積。后顱窩減壓枕大池擴大術，其前提是齒狀突滿意，寰樞關節穩定性得到重建，為了進一步解決小腦扁桃體下疝而進行的減壓措施。陳航等[5]曾對單純顱底成角畸形無寰樞脫位患者進行單純后顱窩減壓枕大池擴大術，發現術后出現后組顱神經癥狀加重，或原有癥狀不緩解，或緩解后又加重的情況。經MRI檢查發現，癥狀加重的患者顱底角比術前更小，顱底成角畸形反而加重，其原因系行后顱窩減壓后腦干與上頸髓部分后移，后組顱神經被牽拉反而比術前更加嚴重，因而造成術后神經功能障礙加重。本組5例合并Chiari畸形和或者脊髓空洞的患者均未行后顱窩的減壓成形，但從術后復查MRI，除見延髓腹側壓迫得到解除外，小腦扁桃體有不同程度回位，脊髓空洞縮小；提示患者的原發病變主要還是寰樞椎脫位，繼發導致Chiari畸形和脊髓空洞，因此枕骨大孔的減壓成形是否為必要還需進一步對比研究明確。同時關于是否行枕骨大孔成形減壓，他們也認為若患者以感覺障礙、共濟失調為主要臨床表現，掃描示脊髓背側受壓為主，這部分患者既存在以延頸髓背側受壓為主的壓迫因素，又存在枕頸不穩定因素，但寰樞脫位不嚴重，因此在治療方案上建議采用枕頸融合固定同時行枕下小骨窗減壓術，骨窗在3 cm左右，過小枕骨大孔區減壓不充分，過大則存在小腦下移的可能，且為植骨及后路固定帶來困難。e)充分的后方植骨融合，王超等[5，13]在多篇文獻中提及取自體髂后上棘植骨，植骨量20 g松質骨，剪成顆粒狀，置于枕骨鱗部和樞椎后弓之間，術后隨訪均達到良好的骨性融合。f)對于術前牽引復位神經癥狀無改善，牽引狀態下CT掃描齒狀突未能達到Chamberlain’s Line線3 mm以下者，寰樞椎間呈骨性連接，稱為骨性融合型寰樞椎脫位，對于此類患者，不論是牽引還是軟組織松解，均無法獲得復位[20-21]，不建議行該手術方式。

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1008-5572(2017)01-0045-06

*本文通訊作者：王葉武

R687.3

B

2016-06-13

趙愛彬(1974- )，男，副主任醫師，昆明醫科大學附屬曲靖醫院骨二科，655000。

趙愛彬，張勇，王葉武，等.牽引結合枕頸融合治療可復性寰樞關節脫位顱底凹陷癥的療效分析[J].實用骨科雜志，2017，23(1)：45-50.