以便血為首發(fā)癥狀的原發(fā)性腹主動脈消化道瘺1例報道

方 灑，陸曉娟，張志強，李恕軍

1.陸軍總醫(yī)院消化內(nèi)科，北京100700；2.山西醫(yī)科大學研究生院

以便血為首發(fā)癥狀的原發(fā)性腹主動脈消化道瘺1例報道

方 灑1，2，陸曉娟1，張志強1，李恕軍1

1.陸軍總醫(yī)院消化內(nèi)科，北京100700；2.山西醫(yī)科大學研究生院

1例52歲男性患者以間斷便血為首發(fā)癥狀就診于陸軍總醫(yī)院消化內(nèi)科，通過詳細的病史采集、實驗室檢查、腹部CT、內(nèi)鏡檢查、選擇性血管造影術(shù)（digital selective angiography，DSA），最終確診為原發(fā)性腹主動脈消化道瘺（primary aortoenteric fistula，AEF）。

消化道出血；原發(fā)性腹主動脈消化道瘺

病例 患者，男，52歲。主因間斷黑便26 d收住我院消化內(nèi)科。患者入院26 d前無明顯誘因排褐色糊狀便，2～3次／d，量約300 ml／d，伴上腹痛。于當?shù)蒯t(yī)院行胃鏡檢查示十二指腸球炎，結(jié)腸鏡檢查示進鏡40 cm見腸壁較多褐色血跡，無法繼續(xù)進鏡，未明確病因。給予止血及對癥治療后黑便稍緩解，進食后再次出現(xiàn)黑便，6 h前出現(xiàn)暈厥，遂轉(zhuǎn)入我院，血常規(guī)提示白細胞3.4×109／L，紅細胞2.8×1012／L，血紅蛋白84 g／L，血小板247×109／L，急診以“消化道出血”收入院。既往高血壓病史多年，未服用降壓藥物，血壓未監(jiān)測。血脂偏高，未系統(tǒng)治療。否認消化性潰瘍病史。吸煙30年，20支／d，飲酒30年，150 ml／d。查體：血壓120／80 mmHg，貧血貌，瞼結(jié)膜蒼白，腹平軟，無壓痛及反跳痛，未觸及搏動性包塊，肝脾肋下未見，腸鳴音活躍，余無明顯陽性體征。入院初步診斷：（1）消化道出血，1.1缺血性腸病？1.2小腸憩室？1.3血管畸形？（2）高脂血癥。予以禁食、抑酸、止血、備血、對癥支持治療。行胃鏡達十二指腸球部，未見明顯出血部位或可疑病變。結(jié)腸鏡檢查達回腸末端，未見明顯異常。腹部CT示腹主動脈下段可見局部向腔外隆起，周圍不光滑（見圖1）。入院第3天再次出現(xiàn)腹痛，排暗紅色血便300 ml，給予輸血、止血、補液支持治療，生命體征平穩(wěn)。行膠囊內(nèi)鏡檢查見胃內(nèi)大量暗紅色黏液及黃綠色液體，未發(fā)現(xiàn)可疑的出血病灶。小腸鏡檢查經(jīng)口側(cè)進鏡達到回盲部，未見明顯占位及出血病變。期間未再有活動性出血。入院第11天，患者突發(fā)排大量暗紅色血便，總量約5 000 ml，血壓最低40／20 mmHg，給予輸血、止血、擴容、補液等治療，并急查腸鏡示腸道內(nèi)充滿新鮮血液，降結(jié)腸可見新鮮血凝塊，周圍可見新鮮血液流出（見圖2）。遂急診行選擇性血管造影術(shù)（digital selective angiography，DSA），術(shù)中見腹主動脈下段（3～4腰椎間隙水平）右側(cè)壁有一約1.5 cm大小袋狀動脈瘤（見圖3）；導管選擇性插管至瘤體造影見造影劑自瘤端破口呈噴射狀進入腸腔。結(jié)合原有增強CT觀察，考慮為腹主動脈瘤十二指腸瘺。在腹主動脈破口處使用18 mm×40 mm球囊充盈后臨時阻斷出血，經(jīng)球囊導管中心腔持續(xù)注入紅細胞懸液、血漿及膠體共800 ml，最后使用18 mm×40 mm錐形覆膜支架（長度80 mm）置于病變段腹主動脈。支架植入后造影示腹主動脈瘤覆蓋完全，動脈形態(tài)良好，無造影劑溢出。術(shù)后出血停止，血紅蛋白上升至86 g／L，血壓110／70 mmHg。但出現(xiàn)高熱、少尿，生化提示肝腎功能受損傷，給予抗感染、利尿、護肝、擴容、補液等治療，效果不佳。患者家屬要求回當?shù)蒯t(yī)院。出院診斷：（1）消化道出血（腹主動脈瘤十二指腸瘺）；（2）出血性休克；（3）敗血癥；（4）肝功能不全；（5）急性腎損傷；（6）高脂血癥。隨訪，患者出院后1個月因腎功能衰竭去世。

圖1 腹部CT；圖2 結(jié)腸鏡；圖3 選擇性血管造影術(shù)Fig 1 Abdominal CT；Fig 2 Colonoscopy；Fig 3 DSA

討論 腹主動脈消化道瘺（aortoenteric fistula，AEF）是消化道出血的少見病因，但死亡率高。臨床上將AEF分為原發(fā)性和繼發(fā)性，原發(fā)性AEF是既往沒有主動脈手術(shù)史，由主動脈本身病變致動脈壁侵蝕直接穿破至鄰近腸腔。自1822年Cooper首次描述此病［1］，至今國內(nèi)外文獻報道病例不超過330例［2］，排除重復報道病例，目前國內(nèi)報道僅見18例［3?5］，我院本病僅1例報道。

原發(fā)性AEF病死率為80%～100%［6］。主要病因為主動脈瘤，原發(fā)性AEF是其非常罕見的并發(fā)癥之一，發(fā)生率約占0.04%～0.07%［7］。此外還有感染、盆腹腔腫瘤、放療及異物等因素。原發(fā)性AEF最常發(fā)生于十二指腸，特別是第3、4段，其次是空腸、回腸、結(jié)腸和胃。原發(fā)性AEF的可能形成機制為腹主動脈壁慢性潰瘍穿透后周圍先形成假性動脈瘤，而后通過動脈搏動產(chǎn)生的機械性或炎性機制侵腸壁，最終發(fā)生致命的消化道大出血。

原發(fā)性AEF典型表現(xiàn)為腹痛、腹部搏動性腫塊和消化道出血三聯(lián)癥，但三者同時出現(xiàn)較少見［8］，此患者僅表現(xiàn)為腹痛、消化道出血。原發(fā)性AEF早期常表現(xiàn)為少量間歇性嘔血或黑便，這種早期出血稱為信號性出血或前哨性出血，是AEF特征性表現(xiàn)。因首次出血可被瘺管內(nèi)的機化血栓堵塞而獲得暫時性止血，隨后血栓移動或被消化液溶解或脫落及主動脈內(nèi)壓力增高時，會發(fā)生再次出血，隨著瘺口越來越大，最終會發(fā)生難以救治的大出血。患者從前哨性出血到致死性出血的時間窗為幾小時至幾周，如果能在此時間窗內(nèi)做出正確診斷對于及時治療及挽救患者有很重要的作用。

目前國內(nèi)報道AEF病例中術(shù)前確診率僅6.7%［9］，B超、血管造影、CT及放射性核素掃描、消化內(nèi)鏡等對診斷有一定意義，但均缺少特異性。可能由于上述檢查可以不同程度提示腹主動脈瘤的存在，但當瘺口被血栓堵住時，將不能發(fā)現(xiàn)瘺口。但通過B超、CT及放射性核素掃描、消化內(nèi)鏡等可與胃腸間質(zhì)瘤、血管畸形、小腸憩室等引起消化道出血的疾病相鑒別。該患者腹部CT提示腹主動脈下段可見局部向腔外隆起，周圍不光滑，但未見明確十二指腸瘺口。血管造影檢查陽性率低，檢查陽性要求活動性出血速度大于0.5 ml／min。胃鏡檢查通常只能到達十二指腸第2段，十二指腸第3、4段作為易發(fā)部位易漏診；消化道出血時，胃腸道內(nèi)可有大量陳舊性及新鮮積血，導致內(nèi)鏡檢查視野不清，影響觀察。手術(shù)探查是診斷的金標準［10］。有文獻報道AEF非手術(shù)治療的病死率為100%［11］，而臨床懷疑是診斷的基石［12］，對于疑診或證實原發(fā)性主動脈瘤消化道瘺患者，應迅速做好術(shù)前準備，積極手術(shù)治療。目前治療包括開腹手術(shù)重建修復和腔內(nèi)隔絕術(shù)：（1）手術(shù)重建：包括原位重建和異位重建，原位重建是治療原發(fā)性主動脈瘤消化道瘺的標準術(shù)式；（2）腔內(nèi)隔絕術(shù)是通過介入的方法應用血管內(nèi)移植物（覆膜支架）封堵瘺口控制急性出血，適用于全身情況差、難以耐受大手術(shù)的高危患者。Kakkos等［13］對上述2種術(shù)式的預后情況進行對比觀察，結(jié)果發(fā)現(xiàn)從短期效果來看腔內(nèi)隔絕術(shù)要優(yōu)于開腹手術(shù)修復。而腔內(nèi)隔絕術(shù)近期主要并發(fā)癥為持續(xù)膿毒血癥，再感染問題是遠期效果不佳的主要原因。但由于缺乏大量及長期的臨床研究，手術(shù)方式的選擇仍未達成共識［12］。

本例患者反復黑便，行胃鏡、結(jié)腸鏡、小腸鏡及膠囊內(nèi)鏡等檢查均未明確出血原因，最終因排大量血便急診行DSA術(shù)發(fā)現(xiàn)腹主動脈接近髂總動脈分叉處動脈瘤破裂入腸腔，給予主動脈覆膜支架植入治療。術(shù)后患者便血停止，但出現(xiàn)敗血癥、肝腎功能損害，最終死亡。對于不明原因的消化道出血患者，詢問病史時應關(guān)注有無高血壓、高脂血癥、長期吸煙史等腹主動脈瘤高危因素，及時完善腹部增強CT檢查，臨床懷疑是早期診斷AEF的關(guān)鍵，也是挽救生命的關(guān)鍵。

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（責任編輯：王豪勛）

Primary aortoenteric fistula with the initial symptom of hematochezia：one case report

FANG Sa1，2，LU Xiaojuan1，ZHANG Zhiqiang1，LI Shujun1
1.Department of Gastroenterology，the Army General Hospital of Beijing，Beijing 100700；2.Graduate School of Shanxi Medical University，China

A 52?years?old male patient with the initial symptom of hematochezia visited the Army General Hospital.After a series of detailed history taking，laboratory examination，abdomen CT，endoscopy and digital selective angiogra?phy（DSA），the patient was eventually diagnosed as primary aortoenteric fistula（AEF）.

Gastrointestinal hemorrhage；Primary aortoenteric fistula

R57

B

1006－5709（2016）12－1347－03

2016?05?11

10.3969／j.issn.1006?5709.2016.12.006