手術切除上唇及頰部瘤樣血管硬化1 例并文獻復習*

王艷華 顏 興 程 林 韓培彥

動脈硬化是一種常見的血管非炎癥性病變，表現為受累動脈的管壁變性、增厚、失去彈性、管腔狹窄。病變可累及全身血管，并發癥包括急性心肌梗死、腦卒中、腎血管病、外周血管病包括眼底病變、聽力系統病變等，發生于口腔頜面部且造成功能損害的病例較為罕見。我科收治上唇及頰部瘤樣血管硬化一例，其臨床表現、術中所見及病理表現具有一些典型特征，現報道如下。

1. 臨床資料

患者：男性，82 歲，主因發現上唇及頰部腫物兩年余入院?；颊? 年前發現右頰部一腫物，起初局限，后表現為條索狀，無疼痛緩慢生長，逐漸變硬；不影響張口，咀嚼時有不適感。兩個月前發現上唇內粘膜出現類似條索狀腫物，長約數厘米，無明顯疼痛，生長變化較快，自覺上唇厚重影響進食，來我院就診?；颊呒韧哐獕?0 余年，腔隙性腦梗5 年，下肢動脈粥樣硬化5 年，均行長期內科系統服藥治療，病情控制穩定，無相關疾病手術史?；颊叻裾J上唇及口腔黏膜麻木及外傷破潰、腫物、及手術史。

1.1 患者入院專科檢查 雙側頜面部欠對稱，開口度及開口型基本正常。右頰部軟組織內捫及一類圓形腫物，靠近粘膜側，大小約1.0cm×1.0cm×1.5cm，質地較硬，活動度好，與周圍組織分界清，壓痛(-)。上唇軟組織內捫及數個條索狀小腫物，最大者位于右上唇，約0.4cm×0.5cm×3.0cm，與右頰部腫物聯系密切，質中偏硬，活動度良好，界清，無壓痛。腫物表層粘膜無紅腫、破潰、皰疹。上唇左側腫物大小約2.0cm×0.4cm×0.3cm，性質同前。體位實驗檢查結果陰性。全身檢查生命體征平穩，心臟T 波改變、房室傳導阻滯Ⅰ度，無明顯手術禁忌癥。

1.2 治療 于局麻強化下行“右頰部及上唇腫物切除活檢術”。術中見右頰部腫物位于粘膜下，呈樹枝狀走形，表面不平滑，色白，質中偏硬；沿腫物銳性分離可見數個分支，右頰部腫物與右上唇腫物相連；離斷分支時可見出血，少數細小分支離斷時無出血，可見斷端呈管腔狀；腫物末端深在，管腔進入頰肌深部逐漸變細，分離至條索狀腫物末端接近血管狀，易出血，結扎后將游離，將腫物切除，長約10.0cm，呈分叉狀。左上唇腫物位于粘膜下，分離腫物，腫物性質同前相似，呈樹枝狀。分離至肌層深層，管腔逐漸變細，質地正常至不易區分，結扎，摘除游離之腫物，長約5.0cm(見圖1-圖4)。

1.3 術后病理結果 (右頰部及上唇腫物)條索狀物3 條，鏡下為血管(動脈)。高倍鏡下可見，管腔內可見大量破裂紅細胞，管壁增厚纖維組織增生、黏液變性伴鈣鹽沉積，并見散在及小簇狀淋巴細胞浸潤，請結合臨床除外脈管畸形(見圖5、圖6)。

術后術區創口愈合良好，常規拆除縫線。術后1 個月、3 個月、6 個月、一年復查，術區無復發，無其他并發癥出現。

圖1 術中游離右上唇腫物起始端

圖2 繼續沿腫物分離，見分叉

圖3 游離左上唇腫物

圖4 切除之上唇及頰部腫物

圖5 鏡下為血管，管壁增厚(HE，×40)

圖6 管壁纖維結締組織增生、黏液變性伴鈣鹽沉積(HE，×100)

2. 討論

動脈硬化是隨著年齡增長而出現的血管疾病，其規律通常是在青少年時期發生，至中老年時期加重、發病。男性較女性多，近年來本病在我國逐漸增多，成為老年人死亡主要原因之一。高血壓病是最常見的誘因。病變早期為小動脈痙攣，無器質性改變；若血壓持續增高多年，動脈壁由于缺氧，營養不良，動脈內膜通透性增高，血管壁逐漸出現結締組織與膠原蛋白沉著發生硬化，管腔逐漸狹窄和閉塞。血管彈性減少、血管壁肥厚、硬度增加。機體各臟器血管硬化病變程度不一，常合并全身重要器官的細小動脈硬化性病變(主要為腎、心、腦、眼等)。查閱國內外相關文獻，頜面部血管硬化至瘤樣增生的類似病例鮮有報道。

在本例病例中，患者的主訴病史較短，先發現于頰部的腫物因位于頰肌內，病變局限，粘膜顏色無改變，觸診檢查呈質地中等偏硬，易與常見頜面部纖維瘤混淆；后腫物漸成條索狀以及發生于上唇粘膜下層與唇部肌群之間的條索狀腫物，提示來源可能與血管有關。切除活檢術中，依據腫物形態與范圍，考慮為硬化狀動脈畸形，至唇部以及頰部血管瘤樣變，臨床上較為少見。術中及病理檢查發現該受累血管管腔阻塞，導致表面不光滑以及瘤樣增生，造成臨床檢查中腫物觸診偏硬。綜合考慮患者局部病史及發病原因、高齡與長期高血壓史、腔隙性腦梗病史，導致血管內皮細胞發生變性、纖維結締組織增生，累及上唇及頰部血管所致。從發病過程分析，該患者為頰部(近心端)血管先發病，而后累及上唇(遠心端)。部分細小分支因管腔狹窄以及管壁增厚致完全阻塞，切斷時無血液流出。

此例血管硬化與血管炎及系統性硬化癥的鑒別：血管炎是血管壁及血管周圍有炎細胞浸潤，并伴有血管損傷，包括纖維素沉積、膠原纖維變性、內皮細胞及肌細胞壞死的一類血管疾病，又稱脈管炎，其主要表現為：多系統損害、活動性腎小球腎炎、缺血性或淤血性癥狀和體征，常見于年輕人、隆起性紫癜及其他結節性壞死性皮疹、多發性單神經炎及不明原因的發熱。系統性硬化病是一種臨床上以局限或彌漫性皮膚增厚和纖維化為特征的，可影響心、肺、腎和消化道等器官的結締組織疾病，常累及身體多個器官，出現雷諾氏病、肺纖維化、皮膚變硬等，病理檢查可見皮下軟組織鈣鹽沉積，血管內膜增生等表現。根據此患者病史、臨床表現及病理切片檢查結果可排除上述兩種疾病。

該患者系高齡且有長年高血壓、腔隙性腦梗及動脈粥樣硬化病史，與其上唇及頰部血管瘤樣硬化關系密切，提示口腔科臨床醫生對此類患者應加以關注，充分考慮全身系統性疾病對口腔頜面部病變的影響。術中見病變多發，且延伸至頰肌深部，在充分剝離的情況下盡可能最大限度切除可見腫物，切除部分進行組織病理檢查以明確診斷，腫物切端嚴密結扎。考慮患者高齡且全身情況復雜，術后繼續嚴密觀察局部及全身病情變化，一年后無局部再發及全身并發癥。此類患者建議長期定期檢測血管狀況，發現病變，盡早治療。

[1] 張志愿，王延安，鄭家偉，等.頭頸部脈管性疾病的診斷與治療[J].上海交通大學學報(醫學版)，2012，9(32)：1258-1263

[2] Burd A，Zeng A G，Lam S C. Clinical update: vascular abnormalities of skin and soft tissues[J]. Hong Kong Med Diary，2007，12(11): 12-19

[3] Garzon M C，Huang J T，Enjolras O，et al.Vascular malformations:Part Ⅰ[J]. J Am Acad Dermatol，2007， 56(3):353-370

[4] Zheng L，Fan X，Zheng J，et al. Ethanol embolization of auriculararteriovenous malformations: preliminary results of 17 cases[J].AJNR Am J Neuroradiol，2009，30(9) : 1679-1684

[5] 范新東.顱面部高流速病變的診斷和介入治療[J].口腔頜面外科雜志，2006，16(2): 97-99