下頜下腺黏液囊腫1 例及文獻復(fù)習(xí)

李娟 谷建琦 程潔

050000 石家莊， 河北省人民醫(yī)院

黏液囊腫是最常見的口腔軟組織病變之一。常見于小唾液腺，最常見于下唇。大唾液腺則常見于舌下腺，而極少發(fā)生于下頜下腺。若發(fā)生于下頜下腺通常表現(xiàn)為一側(cè)頸部頜下區(qū)的腫大，且與頸部其他以腫大為表現(xiàn)的疾病鑒別困難。現(xiàn)報道1 例下頜下腺來源囊腫的典型病例。

1 病例報告

患者，女，28 歲。以發(fā)現(xiàn)左側(cè)下頜下區(qū)腫物3年為主訴來我院就診。患者自訴無意間發(fā)現(xiàn)腫物，無疼痛、進食腫脹等消長史，緩慢漸進性增大。否認結(jié)石病史，無相關(guān)外傷史及手術(shù)史。

?？撇轶w：左下頜下區(qū)稍膨隆，表面皮膚色質(zhì)正常，局部可觸及一腫物，大小約4.0 cm×3.0 cm，深度觸不及，質(zhì)軟，不可壓縮，無觸壓痛，觸診邊界不清。局部穿刺可抽出淡紅色稍黏稠液體，不可拉絲。下頜下腺彩超示左側(cè)下頜下腺周圍囊性占位。頸部CT示左側(cè)下頜下腺增大，后上部可見一不規(guī)則混雜密度影，邊界尚清，大小約3.8 cm×3.3 cm×2.9 cm。未見腫物與下頜下腺的明顯界線，無結(jié)石發(fā)現(xiàn)，腫物與舌下腺無明顯“尾狀”結(jié)構(gòu)聯(lián)系，增強CT示不均勻強化(圖 1)。穿刺液送病理圖片示查見少量淋巴細胞及吞噬細胞。送淀粉酶檢測示淀粉酶772 U/L。術(shù)前診斷為“左側(cè)頜下囊性腫物：下頜下腺囊腫可能性大”。

圖 1 頜下腺增強CT

2 結(jié) 果

完善術(shù)前檢查，無明顯手術(shù)禁忌，全麻下行頜下下頜下腺摘除術(shù)常規(guī)切口進行探查。術(shù)中分離囊腫，觸之波動感明顯，囊壁薄，沿其表面向上剝離，見其位于下頜下腺包膜內(nèi)，與其緊密相連(圖 2)。按下頜下腺摘除的常規(guī)術(shù)式將囊腫與下頜下腺一并切除。標本剖面見囊腫壁極薄，內(nèi)含紅色稍黏稠液體，不可拉絲。術(shù)后病理診斷：(下頜下腺)良性囊腫,符合黏液囊腫表現(xiàn)(圖 3)。術(shù)后3、6 個月、1 年復(fù)查，無復(fù)發(fā)跡象。

圖 2 術(shù)中囊腫所見

圖 3 術(shù)后病理切片

3 討 論

唾液腺的黏液囊腫常見于小唾液腺，約占70%，男女比例為1∶1.3，女性稍多見[1]。其根據(jù)病因及病理表現(xiàn)的不同，可分為外滲性黏液囊腫和潴留性黏液囊腫。

黏液囊腫常見于舌下腺，而在下頜下腺罕見?？赡芨嘞孪俚某掷m(xù)性分泌，而下頜下腺則是受進食性刺激時分泌有關(guān)[2-3]。但Harrison等[4]反對關(guān)于黏液囊腫起源于下頜下腺的理論，不過Bhaskar等[5]還是通過損傷下頜下腺導(dǎo)管建立了下頜下腺囊腫的動物模型。查閱中英文文獻到目前為止僅有少量文獻報道過下頜下腺囊腫。Yoon等[6]曾報道1 例下頜下腺囊腫伴巨大結(jié)石1 例；Kolokythas等[7]曾報道1 例沙門氏菌感染致下頜下腺囊腫1 例； Markou等[3]曾報道下頜下腺結(jié)石取石術(shù)后致巨大下頜下腺囊腫1 例；謝衛(wèi)紅等[8]曾報道下頜下腺囊腫1 例。

下頜下腺囊腫病因尚不清楚，一般認為，導(dǎo)管損傷、阻塞、先天異常及炎癥在其發(fā)生中起著重要作用[9]。Markou等[3]報道的下頜下腺囊腫1 例一文中，考慮病因即為頜下腺導(dǎo)管取石的病史所致。但本文報道的病例并無結(jié)石等下頜下腺損傷病史。下頜下腺囊腫位于下頜下及頸上區(qū)，其鑒別診斷主要包括舌下囊腫下頜下型、血管瘤、淋巴管畸形、下頜下腺炎、皮樣或表皮樣囊腫、甲狀腺囊腫、腮裂囊腫、棘球囊、淋巴瘤、侵襲性單核細胞增多癥、淋巴結(jié)結(jié)核、非特異性頸淋巴結(jié)病、貓抓病、惡性腫瘤淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移等疾病[10]。下頜下腺囊腫與實性病變鑒別并無困難，不再詳述。穿刺+淀粉酶測定試驗是頜下腺囊腫重要的檢查手段，可作為與頸部囊性病變鑒別診斷的依據(jù)。鰓裂囊腫穿刺液為黃色或棕色、清亮的、含或不含膽固醇的液體。淋巴管畸形穿刺液為清亮水樣液體、無粘絲、涂片檢查可見淋巴細胞?？诘灼幽夷[包膜厚，捫診時有面團樣柔韌感；穿刺可見半固體狀皮脂性分泌物，有時可見毛發(fā)。甲狀舌管囊腫位于舌骨上下、與舌骨粘連、囊腫可隨吞咽移動，囊液一般為淡黃色液體并略帶黏性。血管瘤體位移動試驗陽性，穿刺可抽出血液，放置時間久后可凝固[9]。因下頜下腺與舌下腺囊腫口外型在發(fā)病部位等臨床表現(xiàn)的相似性，鑒別較為困難，在此詳細探討。對囊腫進行穿吸，根據(jù)穿吸液的性質(zhì)鑒別是重要手段之一。舌下腺是以黏液腺泡為主的混合性腺，主要穿刺液黏稠而略帶黃色或蛋清樣液體，針挑可見明顯黏液絲。下頜下腺是以漿液性腺泡為主的混合腺，穿吸液多為透明稀薄液體，針挑無黏液絲，這是鑒別的關(guān)鍵之一。且化驗檢查下頜下腺囊腫穿刺液含有較高的淀粉酶和黏蛋白，也是鑒別的重要依據(jù)之一[1,3,9]。本病例中穿刺液為暗紅色不可拉絲液體，淀粉酶含量較高，暗紅色考慮為局部炎癥致微小血管破裂所致。此外超聲、CT、MRI亦可提供重要參考。舌下腺囊腫與舌下腺之間存在“尾狀”影像表現(xiàn)，可作為判定是否來源于舌下腺的特征性表現(xiàn)。但是“尾狀”影像并非舌下腺囊腫的獨有影像學(xué)特征，其亦可見于其他頸部囊性腫物。因下頜下腺與二腹肌及下頜舌骨肌的解剖關(guān)系，下頜下腺囊腫亦可表現(xiàn)為“尾狀”影像表現(xiàn)[3]。

組織病理學(xué)檢查中舌下腺囊腫及頜下腺囊腫可表現(xiàn)為外滲性黏液囊腫也可表現(xiàn)為潴留性囊腫，但大多數(shù)為外滲性囊腫，因此無上皮襯里，少數(shù)儲留囊腫可內(nèi)襯立方狀、柱狀、假復(fù)層柱狀或復(fù)層鱗狀上皮[1]。

下頜下腺囊腫的治療多通過下頜下緣切口切除囊腫及下頜下腺。但亦有學(xué)者認為當下頜下腺囊腫鄰近舌下腺時，應(yīng)同時切除頜下腺及舌下腺，以降低復(fù)發(fā)率[3]。本例病例中囊腫未與舌下腺鄰近，未切除舌下腺，術(shù)后3、6 個月、1 年隨訪，未見復(fù)發(fā)。

總之，雖然下頜下腺囊腫較罕見，但在下頜下及頸部腫物鑒別中仍應(yīng)予以重視，特別是對曾有過頜下腺導(dǎo)管損傷病史的患者，以免誤診誤治。